儿童期颌骨动静脉畸形血管复通的再治疗病例报告

在头颈部区域，动静脉畸形（arteriovenous malformations，AVM）多发生于上、下颌骨。颌骨AVM可能导致面部不对称、牙松动、耳鸣、头痛及血管杂音等症状。由于AVM病情的不断进展，可能出现病变局部间断出血和高输出量型心衰，从而威胁生命。我们以往报道超选择性动脉内栓塞联合颌骨骨腔内骨蜡填塞的综合治疗方案对颌骨AVM的治疗效果良好。在治疗过程中，我们偶尔会遇到上、下颌骨AVM发生血管复通的病例。颌骨AVM治疗后血管复通仍然会导致上述危及生命的情况发生。查阅相关文献，上、下颌骨AVM治疗后血管复通方面的再治疗研究相当有限。本文总结我科在儿童期颌骨AVM治疗后血管复通治疗方面的经验，现报道如下。

1.病例与方法

1.1病例资料

2012年4月—2014年5月间，4例颌骨AVM患者在孙逸仙纪念医院口腔颌面外科接受治疗，包括超选择性动脉内栓塞和颌骨骨腔内骨蜡填塞（bone wax packing，BWP）以及拔牙等综合治疗。在治疗后至少26个月，4例患者主诉再出血及轻微搏动感。随后，通过计算机体层血管造影（computed tomographic angiography,CTA）证实AVM治疗后血管复通。4例患者的临床资料见表1。

表1  4例血管复通病例的临床特征

1.2超选择性动脉内栓塞（SIAE）

常规使用SF导管（Cordis,Miami Lakes,FL,美国），行股动脉Seldinger动脉穿刺术进行数字减影血管造影（digital subtraction angiography，DSA）。导管进入颈总动脉后，行颈内及颈外动脉的血管造影，证实颌面部AVM。对于病变区域，每一条供血动脉（下牙槽动脉、上颌动脉等）均被单独栓塞。所用栓塞材料包括聚乙烯醇颗粒（300~500nm）及弹簧圈（Cook，Bloomington，IN）。栓塞后的造影清楚显示血流减少，临床上观察AVM区皮肤颜色变浅，牙龈出血立刻得到控制，软组织搏动感减弱。栓塞后移除导丝，穿刺位点用绷带加压包扎。

1.3颌骨骨腔BWP及拔牙

超选择性动脉内栓塞术后1周，患者在全麻下行颌骨骨腔BWP及拔牙。基于以往的经验，我们在牙龈出血的部位行颊侧开窗，拔除颌骨病损区的患牙，并从上、下颌骨颊侧表面分离软组织，在骨面钻出直径1 cm的钻孔。此时，牙槽骨及颊侧骨皮质钻孔上的出血可通过指压法控制，同时将直径约1 cm的骨蜡（W810T，Stevens-Woluwe）填塞入骨腔中，或通过钻孔充填进AVM区域，然后再用碘仿纱条填塞。重复这一步骤直至颌骨骨腔被骨蜡完全填满。

随后，骨或牙槽窝出血停止。接着缝合软组织。颌骨骨腔进行骨蜡填塞术后4周，再次行颌骨骨腔骨腊刮治术，并于骨腔内填塞骨粉。骨腔被打开后，可能会导致轻微出血，同时可观察到颌骨AVM病损区域已形成纤维囊，易于去除颌骨骨腔内的骨蜡。如果可能，所有牙胚及萌出牙也应被保留。最后在骨腔中填充无机牛骨矿物（Bio-Oss，Osteo health，Shirley，美国），缝合软组织。

2.结果

所有患者在行超选择性动脉内栓塞术后，病损区搏动感显著减弱，出血减少。在颌骨骨腔骨蜡填塞及拔牙术后，移植骨材料骨结合良好。所有患者随访5~14个月，平均9.5个月。无任何搏动感及出血症状。

典型病例：女，11岁。于8岁时被诊断为右侧上、下颌骨AVM。患儿从6岁时开始出现牙龈缘出血，并于外院行单纯动脉内栓塞治疗无效。曲面体层X线片提示在右侧下颌支处栓塞所用弹簧圈和异常扩张的下牙槽动脉（图1）。

图1  全景片显示右侧下颌神经管显著增粗，既往栓塞下牙槽动脉所用的微弹簧圈，同时可见右侧下颌恒牙胚缺失

CTA显示下牙槽动脉及上颌动脉异常扩张，提示右侧上、下颌骨AVM。通过股动脉行Seldinger穿刺术，并行SIAE栓塞供血动脉：右侧下牙槽动脉和右侧上颌动脉，以及对右侧舌动脉、右侧舌下动脉、右侧面动脉，以及左侧舌动脉、舌下动脉、面动脉（图2）。

图2  初次SIAE治疗前、后对比。A.栓塞前，血管造影显示右侧颈总动脉显著扩张的分支，颈外动脉及右侧颌面部动静脉畸形；B.栓塞后（聚乙烯醇栓塞剂，面动脉，舌动脉及舌下动脉及另外3个微型弹簧圈），右侧颈外动脉显示出剩余的主干并且其主要分支被完全栓塞，颌面部小动脉畸形几乎完全消失，同时限制了左侧颈内动脉分支眼动脉的血流

动脉栓塞后，牙龈边缘出血和搏动感显著减弱。1周后，行上、下颌骨骨腔骨蜡填塞及拔牙术；1个月后行骨蜡刮除和无机牛骨矿物充填。术后半年复查曲面体层X线片，显示充填物钙化良好（图3）。3年后，患儿复查主诉牙龈边缘出血及牙松动。CTA显示右侧下牙槽动脉增厚，提示动脉发生复通（图4）。

图3  BWP及牙拔除术后1个月，全景片显示骨形成

图4  CTA显示下牙槽动脉增厚，提示发生血管再通

DSA证实诊断并显示右侧上颌动脉和右侧下牙槽动脉发生复通；曲面体层片显示AVM病损复通区与松动的右侧下颌尖牙之间的关系，并见上次动脉栓塞所用弹簧圈（图5）。再次施行SIAE后，AVM血流明显减慢、畸形血管团明显减少，疗效明确（图6）。拔除松动牙，拔牙创及右侧下颌AVM骨缺损区立即用骨蜡填塞，然后用碘仿纱条充填（图7）。1个月后去除骨蜡及碘仿纱条。在随访患者的11个月期间，可以发现AVM病损区有骨形成，且无复发（图8）。

图5  血管再通治疗前全景片，显示右侧下颌前部骨病损区及右侧下颌第一前磨牙根尖吸收

图6  第2次SIAE治疗前、后对比。A.栓塞前，右侧颈外动脉血管造影显示之前栓塞的面动脉及舌动脉发生血管再通，耳后动脉参与，可以清楚显示增粗的静脉引流；B.栓塞后（聚乙烯醇及微弹簧圈），颈外动脉血管造影显示原供血动脉血流及畸形血管团明显减少，但仍存在少量异常血管网，血管畸形区域中的静脉引流变少、显影延迟

图7  第2次SIAE治疗1周后，松动牙被拔除，接着立刻进行骨蜡填塞并在拔牙创内放置碘仿纱条。右侧上颌骨病损仍然用碘仿纱条填塞

图8  血管复通治疗后11个月，全景片显示新骨形成