放线菌病由放线菌感染引起的一种无痛性、慢性进展 性疾病，主要引起慢性肉芽肿或化脓性感染［1］ 。因放线菌 病临床表现缺乏特异性，疾病呈恶性肿瘤样的侵袭性及感 染性疾病样的强烈炎性反应，通常不能明确诊断情况下盲 目手术并扩大手术范围，给患者造成不必要的损伤并影响 患者的预后。本文报道1例放线菌病合并巨大子宫肌瘤病 例，希望通过此病例的临床诊治过程提高临床医师对于放 线菌病的认识。

1 病历摘要

患者 48 岁，主因“下腹痛 1 年发现下腹部肿物伴增大 半年”于2018-11-30入院。患者平素月经规律，月经色、量 均正常，无痛经史，吉妮环避孕20年。患者1年前无诱因 出现间断性下腹部隐痛，月经期稍加重。半年前自扪及下 腹部肿物大小约 7cm×7cm，肿物逐渐增大达平脐水平，并 于脐下1指局部触及一大小约3cm×2cm结节，局部红肿，伴 全身乏力，偶有腹胀，无发热及月经改变。近1年来患者未 予重视病情发展，亦未诊治。1个月前脐下结节表面皮肤 破溃伴淡黄色脓性渗出，患者仍未予重视及诊治，于家中 自行应用碘伏和乙醇消毒破溃面。破溃渗出面未见好转 并逐渐增大，局部红肿，无明显疼痛和出血，为求诊治于 2018-11-30 就诊于笔者所在医院门诊。查体：下腹部隆 起，腹部肿物上界达脐平，边界欠清、质硬、表面光滑，压痛 阳性。脐下可见6.5cm×3cm皮肤破溃，左下腹可见4.5cm× 5.5cm皮肤破溃，均呈肉芽肿样，周围组织红肿，按压肿物， 脐部有淡血性液体流出。门诊以“腹腔肿物”收入院。 患者自发病以来精神睡眠饮食均良好，无发热畏寒， 无恶心呕吐，大小便正常，体重下降约5kg。否认肝炎史、 疟疾史、结核史，无高血压病史、糖尿病史，否认过敏史，否 认手术史、外伤史及输血史。 入院查体：下腹部隆起，可及大小约16cm×12cm肿物， 质硬，边界不清，表面光滑，轻压痛，局部皮肤红肿，脐下可 见直径约 6.5cm 皮肤破溃，左下腹可见直径约 5cm 皮肤破 溃，破口处均可见肉芽组织向外突出，按压肿物脐部有淡 血性渗出（见图1）。腹部无反跳痛及肌紧张，肝脾肋下未 触及，双肾区无压痛及叩击痛。移动性浊音阴性，肠鸣音 正常存在，无振水音。妇科检查：外阴已婚型，阴道畅，其内 可见大量泡沫状黄色分泌物，有异味，宫颈常大，表面光滑， 宫颈口可见节育器尾丝，双合诊及三合诊由于肿物遮挡均 未行。 辅助检查：血常规：血红蛋白 84g/L。D-二聚体： 2.74mg/L。肿瘤标志物：血清癌胚抗原（CEA）、甲胎蛋白 （AFP）、糖类抗原 153（CA153）、糖类抗原 125（CA125）、糖 类抗原199（CA199）和糖类抗原724（CA724）均未见异常。 免疫系列：补体C4：0.16g/L，免疫球蛋白A：38.5mg/L，免疫 球蛋白G：223mg/L，免疫球蛋白M：19.2mg/L，高于正常；补 体 C3：0.95g/L，免疫球蛋白 E：0.023U/L，均正常。病毒系 列：风疹病毒、巨细胞病毒、单纯疱疹病毒、疱疹病毒（EB）、 腺病毒、呼吸道合胞病毒、柯萨奇病毒、肺炎衣原体、肺炎 支原体抗体均呈阴性。余实验室检查均未见异常。阴道 分泌物：沙眼衣原体（-），解脲支原体（+），人型支原体（+）， 真菌及厌氧菌培养均呈阴性。妇科彩超提示：宫腔内可见 范围约 13.50cm×9.14cm×6.65cm 不均匀中强回声，周围可 见低无回声区，中强回声可见血流信号。腹壁肉芽肿深侧 可见大小约 3.32cm×3.24cm 的低回声，似与皮肤表面相延 续，可见丰富血流信号。子宫周围可见低回声，较厚处厚 约 2.28cm，该处低回声区与肉芽肿深侧低回声似相通，交 通处宽约0.81cm，可见血流信号。盆腹腔MRI（见图2）：宫腔内可见不规则肿块，其内可见多发血管影，大小约 9.5cm×6.2cm×14.7cm。增强扫描：病灶呈不均匀强化。子 宫肌层回声不均。盆腔内可见渗出性改变，左侧盆壁可见 条形窦道与盆腔相通，局部与子宫左侧壁分界不清。结合 患者病史和辅助检查，考虑腹壁肉芽肿组织来源于宫腔内 占位性病变，并突破宫壁及腹壁在腹壁外形成肉芽肿组 织，且不能除外恶性病变。 治疗经过：入院后即行腹壁溃疡肉芽组织活检术，活 检病理回报（病理号：201808735）：（下腹部肿物溃疡肉芽 肿）皮肤组织，溃疡形成，炎性肉芽组织增生。免疫组化结果： CD3（T细胞+）、CD20（B细胞+）、CD138（浆细胞+）、κ∶λ=1∶1、 CD34（血管+）、Ki-67指数10%。入院给予五水头孢唑啉钠 2.0g，2次/d，共3d静脉滴注（静滴）预防感染，后依阴道分泌 物支原体阳性，药敏实验对强力霉素、莫西沙星以及左氧 氟沙星敏感，更换盐酸左氧氟沙星注射液 0.2g，2 次/d，共 15d静滴抗炎治疗。组织多学科会诊后于2018-12-11先行 双侧子宫动脉介入栓塞术，后行超声引导下宫腔及盆腔组 织穿刺术。穿刺过程发现宫壁组织质硬，穿出糟脆宫腔内 组织、盆腔内组织分别送病理检查、抗酸菌染色及结核菌 培养。抗酸菌染色和抗酸菌培养均呈阴性。穿刺病理：考 虑肌纤维母细胞性肿瘤或平滑肌源性肿瘤。病理形态及 免疫组化标记不典型，建议上级医院会诊。遂于天津某三 级医院会诊病理切片：（下腹部肿物）皮下炎性肉芽组织增 生。宫腔组织、盆腔组织送检为大量胶原纤维组织，少量 平滑肌组织，少量脂肪组织伴局部炎细胞浸润。 各项检查检验均不能除外恶性病变可能，有手术探查 指征，无绝对手术禁忌，于2018-12-26行剖腹探查术。患 者术前腹壁破溃面较入院时明显减小，且腹壁红肿明显减 轻。术中见腹直肌质硬，呈木头样肿块，与前鞘及后鞘致 密粘连难以分开。打开腹膜后见盆腹腔巨大肿物达脐平， 表面与小肠肠管、横结肠系膜、前腹壁、侧腹壁致密粘连， 松解粘连后暴露巨大肿物为增大的子宫。松解粘连过程 中前腹壁肿物包涵腹膜、肌肉层有糟脆样组织溢出，送冰 冻病理宫腔内肿物为平滑肌瘤伴梗死。子宫外膜增厚纤 维化伴炎性反应。腹壁肿物考虑腹壁炎性病变。盆腔肿 物考虑炎性组织。因术中冰冻病理仍未提示有恶性成分， 故之后仅行全子宫切除术+盆腹腔病灶切除术，未扩大手 术范围（术中及术后标本见图3）。术中切除标本送常规病 理检查，部分病理经冷藏后送基因测序检查。术后应用哌 拉西林钠他唑巴坦钠4.5g，3次/d和甲硝唑0.915g，1次/d联 合预防感染治疗。

图2 MRI显示宫腔内巨大肿物与腹壁全层相通

a.术中切除的“木头”样腹直肌；b.巨大子宫，宫颈口处见节育器尾丝；c.切开见巨大黏膜下肌瘤，宫腔内节育器为吉妮环

图3 术中及术后大体标本