一例手术治疗胸锁关节周围布鲁氏杆菌化脓性感染病例...
一例手术治疗胸锁关节周围布鲁氏杆菌化脓性感染病例病例分析
临床资料
患者男性，59岁，发现右胸锁关节处一肿物伴疼痛20d，就诊于吉林大学第一医院骨关节外科门诊。体格检查发现右胸锁关节处可触及大小(2CM×2.5CM)肿物，质韧、活动度不好、局部皮温升高，行胸锁关节CT平扫提示右侧锁骨胸骨端改变并周围软组织混杂密度影，炎性可能，不排除结核所致。门诊未进行任何治疗。1周后，患者症状无缓解，要求行胸锁关节肿物穿刺活检。病理诊断报告镜下见粘液及炎性分泌物，局部见可疑类上皮样细胞，考虑炎症性病变，待除外特异性感染。患者自觉肿物逐渐增大，疼痛加剧并伴有发热，影响正常活动，入院要求手术治疗。
查体:患者病程中体温有升高，最高体温38.5℃，无明显热型，右侧胸锁关节处可触及一软组织肿物，大小(3CM×3CM)，皮肤未见疤痕及窦道、皮色正常，局部皮肤皮温稍高，肿块触之质韧、活动度差，边界较清楚，压痛阳性。锁骨及胸骨无叩击痛、未见异常活动。
辅助检查:胸锁关节CT平扫(图1)提示右侧胸锁关节形态不规整，右侧锁骨胸骨端及胸骨柄右侧骨质内可见斑片状低密度骨质破坏区，局部骨皮质变薄或欠连续，边缘未见明显骨质硬化，周围软组织影增厚，密度不均匀，边界欠清，向前与右侧胸大肌分界不清，向后略突向前纵隔血管前间隙。左侧胸锁关节间隙尚可，关节面尚光滑，关节面下骨质密度未见明显增高。超敏C反应蛋白67.3mg/L，血沉91mm/h，D－二聚体477μg/L。血培养未见细菌生长，结核菌涂片未见抗酸杆菌，抗核抗体阴性。完善术前检查后，胸锁关节软组织肿物切除术并取病理组织送检。术中逐层切开皮肤及皮下组织，暴露肿物组织，见大量白色脓液溢出(图2)，软组织有脓腔分隔，充分清除脓液及坏死组织，手术切除取标本行病理检查，留取脓液行细菌真菌培养。切口未缝合，放入医用泡沫引流条，行封闭式负压引流术(VSD)。
患者术后多次发热，并且引流出脓性渗出物。术后病理报告提示送检标本为纤维脂肪组织，伴脂肪坏死，内见大量急、慢性炎细胞浸润，局部化脓；另见右胸锁关节处肿物为退变的纤维软骨组织。术后关节腔积液送细菌培养结果提示为布鲁菌属。追问病史，患者家饲养羊。血布鲁杆菌凝集实验及布鲁杆菌实时荧光定量PCR(QRT-PCR)实验结果均提示阴性。依据细菌培养结果可明确临床诊断为:布氏杆菌感染引起的胸锁关节周围软组织化脓性关节炎。给予多西环素(0.1g/次，B．i．d，静脉滴注)及依替米星(100mg/次，B．i．d，静脉滴注)联合治疗，切口处VSD装置持续负压吸引。术后第10天，切口无明显引流液流出，遂于局麻下拔出VSD引流条，缝合皮肤切口。隔日换药，切口无渗出红肿。
讨论
在本例患者的病程中，以胸锁关节处逐渐增大的肿物、伴有疼痛及发热为主要的临床表现，病情进展迅速，抗核抗体阴性，结合CT检查结果，可排除骨性关节炎、自身免疫性疾病、肿瘤性疾病及其他特异性累及胸锁关节的疾病，如滑膜炎(synovitis)，痤疮(acne)，脓疱病(pustulosis)、骨肥厚(hyperostosis)、骨髓炎(osteomyelitis)综合征(即SAPHO综合征)、锁骨胸骨端无菌性坏死等。穿刺活检提示炎症性病变可能，且病程中发热症状逐渐加重，C反应蛋白(CRP)明显升高，提示感染可能性大，排除结核杆菌感染后，行手术治疗，术中发现患处肿物为脓性，清创引流后，脓液培养提示布鲁杆菌感染，因此明确诊断为布氏杆菌感染引起的胸锁关节周围软组织化脓性关节炎。
布氏菌病是由布鲁氏杆菌病感染引起的感染性及变态反应性疾病，羊、牛为我国的主要传染源。主要以布氏杆菌直接接触破溃皮肤、黏膜或摄入被污染的食物传播为传播途径，人群普遍易感。布氏杆菌进入血液后，可在多部位如脾、肝、骨髓、关节等形成感染灶，且骨关节受累的概率高，约达10%～85%；受累关节以膝、肘、骶髂、髋等负重周围大关节多见，极少累及胸锁关节。在感染性疾病中，胸锁关节化脓性关节炎仅占所有感染性关节炎的0.5%～1%，中较常见致病菌为金黄色葡萄球菌，其次分别为铜绿假单胞菌、布鲁杆菌及大肠杆菌。文献中少有布鲁杆菌引起的胸锁关节化脓性关节炎的报道。
对于本类疾病在诊疗过程中应注意以下情况，以防漏诊误诊延误病情。白细胞计数增多见于化脓性关节炎或病变合并感染。在排除自身免疫性疾病后，红细胞沉降率(ESR)升高明显有助于诊断结核病变，C反应蛋白升高明显有助于诊断化脓性关节炎，此时应行血培养、穿刺液培养、结核杆菌斑点实验、布氏杆菌凝集实验等方法排除是否存在特异性感染。尤其当常规经验性抗生素试验治疗却无法缓解症状的患者，应严密筛查特异性感染的可能。
对于胸锁关节化脓性关节炎的治疗，由于病例报道较少，治疗方式并未达成共识。而对于特异性感染的报道则更为罕见，目前已明确四环素类、利福霉素类药物对布氏杆菌病有效，亦可使用喹诺酮类、磺胺类、氨基糖苷类及三代头孢类药物治疗，在诊断后应及时应用药物治疗。参考文献中报道的关于胸锁关节化脓性炎症的手术治疗方式主要包括切开引流、局部清创、病灶刮除、整块切除及扩大切除术，其中病灶刮除术较为常用。
对该病进行手术治疗的目的在于:有效清除脓肿、增生的肉芽组织等病灶，缓解或解除关节处疼痛，改善局部血液循环，有效制止骨质进一步破坏，以便恢复关节功能。但同时也要遵循以药物治疗为基础，手术治疗为辅助的原则。多数学者认为仅有脓肿形成而没有周围组织损伤时可行单纯清创术，当感染进一步加重合并骨髓炎、纵隔炎或病变复发时，则需切除术，但手术风险较大且对周围组织损伤较重；而部分学者认为局部切开引流的预后要好于一期切除，且并发症少。
在本病例中，由于术前无法明确诊断，且患者症状逐渐加重，试图通过手术探查明确诊断并达到切除病灶患者症状的目的，而在术中探查发现脓肿并未侵及关节，术中并未完全暴露胸锁关节及附近重要神经血管，行病灶清除、切口引流后对胸锁关节的稳定性并无太大影响，且为尽早确诊断、及时药物治疗争取了时间，血培养结果明确了临床诊断，及时给予布氏杆菌病相应的药物治疗，对症状的控制起到了非常重要的作用。
而胸锁关节病变切除后是否需要重建，目前仍尚存争议。Robinson等认为刮除病变后应及时修复前关节囊，当韧带及关节囊修复困难时可改用软组织覆盖残端的方法增加稳定性。也有部分学者认为病变切除后不需要进行复杂的重建，即使术后重建的韧带断裂也很少引起关节不稳；还有部分学者认为切除术后应维持胸锁关节的稳定。对于胸锁关节化脓性感染或胸锁关节周围软组织化脓性感染，笔者建议应早期诊断，并判断严重程度，若无法诊断或采用保守治疗不能控制病情发展，应及早行手术治疗，清除局部脓液、炎症坏死组织，此时局部清创、冲洗引流可有良好的疗效，既可以防病变侵犯周围的重要组织，术中对胸锁关节稳定性的破坏减小，根据病变切除的范围可适当重建，也可通过修复关节囊及韧带或以软组织覆盖的方法增加残端的稳定性，但过多的重建是没有必要的。
本例患者通过手术方法明确诊断，并行病灶切除术，配合术后药物治疗，术后切口恢复良好，胸锁关节稳定性良好。患者布氏杆菌凝集实验及PCR定量阴性原因不明，可能是患者局部损伤感染引起关节周围组织化脓性炎症，早期并未引起全身感染，术后去除病灶并行药物治疗后布氏杆菌抗体未达到产生时间，布氏杆菌数量也较少引起，但由于未复查布氏杆菌凝集实验及PCR定量，不排除存在实验误差的可能。对于布氏杆菌引起胸锁关节周围组织化脓性感染，由于报道的病例数较少，具体治疗方案还应进行深入探究，可以肯定的是，对于局部症状较重及早期难以诊治的患者，早期行手术治疗清创引流对于辅助诊断及治疗预后都有很大的帮助，并对于防止骨质破坏及胸锁关节术后稳定性差都有一定的帮助。
