颌面部静脉畸形伴静脉石病例报告
静脉畸形是一种血管结构异常的先天性疾病，其发病缓慢，若位于面深部，则不易被发现；当机体免疫力下降或合并感染时可出现局部肿大、疼痛等症状。静脉石是由于血流动力学改变，血液在血管内形成血栓，血栓进一步钙化而形成的。唾液腺结石病是唾液腺好发疾病之一，常表现为局部肿胀，进食后尤为明显，其主要发生部位为下颌下腺，其次为腮腺。伴有静脉石的静脉畸形发生在下颌下区或腮腺区时，较易误诊为唾液腺结石病。本文报道2例颌面部静脉畸形伴静脉石的病例，以探讨其与唾液腺结石病的鉴别诊断及治疗。
1.病例资料
病例1：患者女，21岁，以“右侧下颌下区进食后反复肿胀2个月”为主诉于2019-07-22来我院就诊。患者2个月前发现右侧下颌下区反复肿胀，进食后尤为明显，停止进食后缓慢消退，曾口服消炎药未见明显好转。
专科检查：患者面型基本对称，开口度及开口型正常，右侧下颌下区略肿胀，可触及腺体区一直径约2 cm大小包块，其质地中等偏韧、无活动度、无触痛。口内见右侧口底黏膜轻度红肿，挤压右侧下颌下腺，可见导管口有少量溢脓，沿右侧下颌下腺导管走行方向从后向前行双手双合诊，未触及明显结节。影像检查：锥形束CT示右侧下颌下区约位于下颌角水平，可见一类圆形高密度影像，直径约0.5 cm（图1）。
临床初步诊断：唾液腺结石病（右侧下颌下腺导管内结石）。拟采取术式：唾液腺内镜辅助下右侧下颌下腺导管结石取出术。治疗：患者麻醉后，局部消毒，于右侧下颌下腺导管开口处置入唾液腺内镜，缓慢移动唾液腺内镜探查，未发现明显结石影像。于右侧下颌下区肿胀区域进行穿刺，抽出约5 mL新鲜血液，则修订诊断为右侧下颌下区静脉畸形伴静脉石。行电化学治疗联合硬化剂局部注射治疗，即局部麻醉后，使用双极电化学治疗仪处理病变，再局部注射平阳霉素8 mg。术后常规抗炎治疗，局部加压包扎。随访：患者于术后1、3个月进行复查，下颌下区肿胀消失，且无复发。
病例2：患者女，34岁，以“左侧腮腺区反复肿胀3年余”为主诉于2019-12-18来我院就诊。患者3年前发现左侧腮腺区反复肿胀，劳累或进食后肿胀更为明显，自服消炎药后肿胀略好转，并缓慢消退。曾于2019-12-17在他院行超声检查，检查结果为左侧面部高回声团，提示可能为腮腺导管内结石。为明确诊断来我院就诊。专科检查：患者面型不对称，左侧面部稍肿胀，左侧腮腺区可触及类圆形结节，直径约0.5 cm，挤压腺体可见少量唾液从腮腺导管口溢出。
影像检查：增强CT 示左侧腮腺区肿大，其内可见数个大小不等的高亮信号影像（图2a）；MRI示左侧腮腺区大面积高亮信号影像（图2b）。临床初步诊断：左侧腮腺区静脉畸形伴静脉石。遂于肿胀区进行穿刺，抽出约4 mL新鲜血液，故确定诊断为左侧腮腺区静脉畸形伴静脉石。治疗：局部麻醉后，使用单极电化学治疗仪治疗病变，完成后局部注射平阳霉素8 mg。
2.讨论
唾液腺结石病是唾液腺常见疾病，80% ~ 90%发生于下颌下腺，其次是腮腺，偶见于上唇及颊部的小唾液腺，舌下腺罕见。唾液腺结石病与多种因素有关，如口腔内pH值的改变、脱水、食物残渣或异物落入唾液腺导管等。结石的发生部位多在唾液腺导管后部，当唾液腺导管内结石直径>15 mm或质量>1 g时，称其为巨大涎石［5-6］。当结石较小时，患者常无症状，在唾液大量分泌时有自行排出的可能；但当结石较大或较多并阻塞导管时，患者表现为局部肿胀、疼痛、唾液腺导管膨胀等，则需尽快手术治疗。
目前，唾液腺结石病的手术治疗方法主要包括：（1）若结石位于唾液腺主导管内，且直径小于4 mm，可采用唾液腺内镜辅助下唾液腺导管内结石取出术；（2）若结石位于唾液腺腺体内，则需做面部或下颌下区切口取出结石，严重者甚至需摘除部分唾液腺。血管畸形是一种先天性疾病，是由于血管结构发生异常导致，属于良性病变，其通常生长缓慢。静脉石是由于血流动力学的改变，在血管内形成血栓，血栓进一步钙化而形成的。
静脉畸形伴静脉石一般无明显症状，只有当患者免疫力低下或劳累时，容易继发感染，局部可出现肿胀、疼痛等症状；当炎症消退后症状可有所缓解。而发生于唾液腺的血管畸形最常见于腮腺（85.1%），其临床症状与唾液腺结石病相似，但两者的治疗方法存在很大的差别。对于血管畸形的治疗，可包括局部硬化剂注射或电化学联合硬化剂注射等方法。我院使用电化学治疗联合硬化剂局部注射治疗，取得了满意的疗效。
电化学治疗是在瑞典学者Nordenstrom 提出的生物性闭合电路的基础上建立起来的，其治疗血管畸形的基本原理是通电后在血管瘤腔内形成一定强度的生物电场，通过电渗、电解、电泳等作用，使细胞间离子浓度发生变化，导致电解质紊乱、酸碱失衡，使局部发生电生理、电化学改变，最终造成蛋白质凝固及病变组织变性和坏死。平阳霉素是一种硬化剂，其治疗血管畸形的原理是影响快速分裂细胞的G2和S期，引起单链DNA断裂。平阳霉素注射后内皮细胞肿胀、内膜空泡化停止，使血管壁逐渐增厚、管腔变窄，最终管腔闭塞。
本文报道的2例颌面部静脉畸形伴静脉石病例，其临床表现均与唾液腺结石病相似，由此提示临床医生在遇到此类患者时，除了详细询问病史及进行全面的专科检查外，辅助检查也是至关重要的。
（1）影像学检查方面，在X 线片和CT 影像中，静脉畸形表现为低密度影像，与周围正常组织区别不明显，而唾液腺结石和静脉石均表现为高密度影像，故两者较难鉴别；在静脉畸形伴静脉石的MRI影像中，可发现高亮信号影像，其可能与迂曲、扩张的异常血管内滞留的血液和自由水增多有关，可与唾液腺结石病鉴别。
（2）穿刺亦可作为一种有效的辅助检查手段，静脉畸形穿刺可抽出新鲜血液；而唾液腺结石病通常不能穿刺出液体，或仅有少量唾液。
（3）采用唾液腺内镜辅助检查，可直接观察到唾液腺导管的管腔结构、结石、异物及息肉等，并可与治疗方法相结合，达到更好的疗效；但当结石位于腺体内时，不可通过此方法确诊。静脉畸形伴静脉石与唾液腺结石病虽有相似的临床表现，但治疗方法完全不同，因此正确的术前诊断尤为重要。临床医生需掌握两者的鉴别诊断，避免治疗时出现不必要的并发症及对患者造成医源性创伤。
