一例下颌下静脉畸形伴多发静脉石误诊为涎石病病例分析
静脉畸形，是由衬有内皮细胞的无数血窦所组成，血窦大小、形状不一，如海绵结构，故以前又称血管瘤">海绵状血管瘤。静脉畸形好发于颊、颈、眼睑、舌或口底部等。在面颊部主要发生在腮腺或邻近结构，但很少见其发生在下颌下区的报道。
由于血流动力学的变化易在血管内导致血栓，钙化后形成静脉石。尽管静脉畸形在头部和颈部相对常见，却少见于下颌下区静脉畸形而且又伴有多发静脉石。则正是这些少见情况导致了术前诊断不准确性。
1 病例资料
患者袁某，女，36 岁。右口底疼痛性肿胀3 年，近来因疼痛及肿胀加重、进食疼痛明显前来就诊。用药史不详。既往史否认。一般检查：体温36.5 ℃，血压95 /60 mmHg。
口腔颌面部检查：表面皮肤正常，触诊皮温正常，右侧下颌下区隆起，下颌下腺区触诊疼痛（＋）、质地中等硬度，其中可触及一椭圆形肿物，表面光滑，体积较大，肿胀面积约为2.5 cm ×1.4 cm。
口内情况：两侧腮腺导管口清晰，分泌物清亮，黏膜未见异常，双侧未触及肿大淋巴结。血常规，WBC：5.1×109/L，淋巴细胞：1.3×109/L。内分泌检查：Ca：2.34 mmol/L，PO4：1.12 mmol/L，甲状旁腺激素：40.77 pg/ml。
超声检查：左侧下颌下腺体积增大，其内探及2.5 cm ×1.4 cm 的不均匀质低回声光影，形态欠规则，边界尚清，内部可见斑片样强回声，周边可见血流信号。
影像学检查：CT影像（图1～3）右侧下颌下区可见大量散在分布高密度影，左侧可见腮腺区亦有高密度影像。
术前诊断：怀疑为右侧多发性下颌下腺结石，左侧腮腺区结石。处置：向患者交代，可择期手术。患者拒绝腮腺区手术，要求进一步观察。经患者同意行右侧下颌下腺摘除术，患者签署手术执行同意书。
手术记录：于2012-11-02 在局麻下行右侧下颌下腺摘除术，手术顺利。可见右侧下颌下腺肿大，与周围组织粘连，术中有大量结石溢出包膜（图4）。完整摘除下颌下腺及导管。
术后送病理检查。抗炎治疗，嘱保持口腔卫生。手术共取出26 枚结石（图5）。复诊：半年后患者前来复诊，创口愈合良好，无肿痛，进食无口干症状，身体状态良好。病理检查：从大体标本上观察可见腺体内及周围附有海绵状血管组织，腺体内充满血管样组织，并可见结石位于其中。
显微镜下观察，下颌下腺自身导管腺泡正常。血管病变呈现静脉畸形的组织病理学特征：多量薄壁血管，管腔大小悬殊，不规则，管腔相互吻合，管壁内衬一层扁平的内皮细胞，管壁外无平滑肌纤维；血管内可见血栓形成，可见到钙化的血栓（图6）。
2 讨 论
静脉石是畸形静脉血窦内的血液由于血流动力学改变导致其长期旋流，使血液中的钙离子沉积，并与瘤体内的脱落细胞凝结并进一步钙化形成。钙质异常沉积于损伤或坏死的组织称为营养不良性钙化，其诱发因素有结缔组织病、感染、炎性病变、慢性静脉淤积、皮肤肿瘤和创伤等，其中静脉损伤更容易继发异常钙化，称为静脉石。
静脉石发病机制认为外周血流放缓而产生血栓，血栓聚集和矿化。最初由血栓中钙离子出现、形成，静脉石核心再结合纤维蛋白成分，然后钙离子再次附着，重复此过程形成结石。患者从3 年前有症状，说明患者此静脉畸形时间至少为3年，长期的血管瘤、迂曲的血管和缓慢的血流造成了患者大量的结石。
累及大唾液腺的良性间叶组织来源的肿瘤常很难诊断。如果仅仅是基于临床表现、特点和病史，术前评估很可能提示为唾液腺的良性上皮性肿瘤或者涎腺涎石病。X射线平片仅能显示2%～3%病例的多发钙化静脉石。
超声影像中，静脉畸形是非均质低回声病变可分辨出钙化静脉石。涎腺造影配合CT增强扫描或核磁共振成像可以有效区分静脉畸形与涎腺疾病，吴大铭等曾报道磁共振涎管造影下结石影像呈黑色，导管为白色。另据报道核医学成像99mTc 红细胞闪烁扫描法也能够有效鉴别涎腺炎和静脉畸形。
目前静脉畸形首选的治疗方法应该是硬化治疗。部分学者认为平阳霉素硬化治疗口腔颌面部静脉畸形安全，疗效可靠，而口腔颌面部大面积血管畸形可用整形外科原则进行治疗，外形和功能可获满意疗效且安全，其他治疗方法，包括冷冻疗法，激光手术，血管结扎，应用糖皮质激素。但是该患者有较多静脉石存在，应考虑手术切除。
通过该病例启发我们2 点：①下颌下区静脉畸形同时伴有多发静脉石的情况少见。②仅通过临床表现和病史进行术前诊断很可能出现误诊。静脉畸形伴静脉石应列入下颌下区肿胀的诊断范围。
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