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经口腔切除部分瘘管壁治疗不完全性第二鳃裂瘘病例报告

2022.3.03


病例报告


患者,男,55岁,因左侧咽喉痛2 d,伴颈部肿胀1 d入院。既往无类似病史。查体:T 38.0℃,呼吸平稳;左侧颈上部隆起、轻压痛;张口度正常,咽部轻度充血,悬雍垂居中,扁桃体表面无脓苔,左侧口咽侧壁隆起呈水肿状近中线、向下延至梨状窝,会厌不肿。


入院诊断:水肿型咽喉炎。予以静脉滴注第3代头孢类抗生素及地塞米松针,次日患者咽部溢脓后左侧口咽侧壁肿胀明显消退,喉咽侧壁肿胀无明显变化。检查左侧扁桃体窝上份有溢脓口,探及一瘘管通向扁桃体内。颈部B超及增强CT均提示左咽侧壁脓肿,下界呈条索状至环状软骨上缘水平(图1)。第3天在全身麻醉下行左侧扁桃体切除+咽侧壁脓肿切开引流术。术中切除左侧扁桃体,发现扁桃体窝后侧壁中份一瘘口,有脓液溢出。插入硬膜外导管探查瘘管紧贴黏膜下垂直向下通及喉咽部(与影像学表现基本一致),在覆盖瘘管表面的咽侧壁黏膜上作纵切口,自上而下剖开黏膜及瘘管,追踪瘘管的盲端位于梨状窝环状软骨上缘水平(长约30 mm)。除宽约4 mm的瘘管前壁及其表面覆盖的黏膜送病检,保留与深部组织紧密相连的瘘管组织(约占瘘管壁横截面周长的2/3),创缘予以电凝。术后继续应用抗生素,脓液细菌培养示草绿色链球菌。病理检查示瘘管壁内层覆以复层鳞状上皮,间质内大量炎性细胞浸润及纤维组织增生,伴炎性坏死物;扁桃体慢性炎。术后恢复顺利,5 d后出院。


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图1  咽部增强CT  a:椇水平位示病变上部紧贴黏膜下,呈脓肿状(箭头所示);b:矢状位示病变下部呈条索状,下界至环状软骨上缘水平(箭头所示)


出院诊断:不完全性第二鳃裂瘘合并感染。术后1个月复诊,咽喉创面光滑,保留瘘管壁上皮与咽侧壁黏膜在外观上无明显界限。随访5年无复发。


讨论


第二鳃裂瘘系临床少见的胚胎发育畸形,仅有内口的不完全性第二鳃裂瘘难以确诊,尤其是首发病例。分析本病例特点及复习文献,其有如下特点:1.内口阻塞时表现为单侧咽喉急性炎症,严重者可出现颈部肿胀甚至呼吸困难;2.溢脓处位于扁桃体上份,有瘘管通及扁桃体内;脓液积聚则可形成脓囊肿,易误诊为扁桃体周脓肿;3.症状随内口通畅而缓解,如此反复发作类似于慢性咽炎;4.B超、碘油造影、CT或MRI等影像学检查有助于判定脓肿或瘘管的边界,若病变下部呈条索状需考虑鳃裂瘘的可能;同时可为手术方案的制定提供较为详尽的信息,如距离咽喉黏膜的厚度、与颈部重要结构的毗邻关系。


根治性手术是治愈鳃裂瘘的有效方法,完整切除瘘管及其分支、妥善处理内瘘口、避免损伤重要结构等是治疗成功的关键。本病例术前影像学检查提示病变上部呈脓肿状、下部呈条索状、全程紧贴黏膜下,下界位于环状软骨上缘水平;术中证实瘘管全程暴露,未发现细小侧支,故选择经口腔手术是可行的。术中仅切除瘘管前壁,保留了与深部组织紧密相连的瘘管组织,手术创伤较完全切除瘘管组织明显减轻,近期手术效果满意。但该术式的适应证较窄,有瘘管残留及复发的潜在风险,故应慎重选择,远期效果需长期随访。


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