脊髓电刺激治疗趾外伤后复杂区域疼痛综合征Ⅱ型病例...
复杂区域性疼痛综合征（CRPS）常发生在骨折和外科手术后，是骨科临床常见的并发症，一旦发生，处理较困难。该病是以肢体疼痛为主要症状，继发于组织损伤之后，关节、骨骼、皮肤和肌肉等组织均可涉及，且与血管运动因素有关的综合征。国际疼痛研究学会（IASP）于2005年发布的Budapest诊断标准中陈述，CRPS的临床表现主要有以下几个方面：①持续性疼痛的程度与刺激的强度不成比例，且疼痛范围不属于单神经支配区；②出现痛觉过敏、痛觉超敏和触诱发痛等感觉异常；③有血管舒缩异常的表现，比如双侧肢体皮肤颜色和温度不一致，在CRPS急性期可出现皮肤发红、皮温升高的表现，而在慢性期可出现皮肤青紫、皮温降低；④排汗异常或肢体肿胀；⑤可有毛发稀疏、指甲脆弱、皮肤变薄等营养不良的表现；⑥出现肌肉无力、运动幅度减低和肌张力障碍等运动障碍。CRPS发病率在不同研究中有较大差异，一项荷兰的研究显示其发病率为每年26.2/10万人。多发生于上肢，下肢的发病率低，来源于足部外伤的病例鲜有报道。2020年7月，我们收治了一例趾外伤后发生CRPS的病人，经脊髓电刺激治疗恢复良好，现报告如下。
临床资料
病史 男，20岁，2年前左趾被钢钉刺伤，因左趾屈肌腱损伤、神经损伤半年内先后2次行趾神经松解术、趾肌腱粘连松解术。第2次术后2个月出现左趾至足底内侧缘疼痛，呈刺痛、灼痛、电击样疼痛，伴左下肢刺痛烧灼感。左足及左下肢活动受限。口服加巴喷丁、普瑞巴林等药物无效。2020年7月来我院门诊就诊，完善血管超声和腰椎核磁，排除血栓形成和腰椎间盘突出症。
查体 病人入院后的疼痛视觉模拟量表（VAS）评分为8分；左趾内侧缘可见长约8cm手术瘢痕、左趾跖屈受限，左踝背屈跖屈受限。左下肢皮温较右下肢低2℃。左趾皮肤感觉减退伴痛觉过敏，双下肢深感觉检查未见明显异常。左足皮肤毛细血管扩张（图1a）。左侧提睾反射减弱、跖反射减弱。双下肢膝反射及跟腱反射未见明显异常。左下肢肌力4级，肌张力正常。右下肢肌力5级，肌张力正常。左下肢发汗试验（-）。美国足踝外科医师协会（AOFAS）趾临床评分：左39分。AOFAS踝与后足评分：左52分。
检查 腰椎骨密度T值为-0.7SD。左足侧位X线片示跟骨距骨骨密度较对侧减低（图1b、c）。肌电图：胫后神经、腓总神经、腓肠神经传导未见异常。左下肢皮肤交感反应异常。左下肢趾重度感觉减退。
诊断 结合病史及辅助检查结果，病人符合IASP对于CRPS的诊断标准，入院诊断为：①Ⅱ型CRPS；②左趾肌腱损伤；③左趾神经损伤。
治疗 入院后完善术前检查，行脊髓电刺激治疗。X线下定位L1/2节段，局部麻醉，L1/2节段进行硬膜外穿刺，穿刺针到达硬膜外腔后将刺激电极经穿刺针置入硬膜外腔左侧，头端到达T10椎体上缘，分别测试电极上8个刺激位点，病人描述异感范围，当电刺激范围覆盖病人左侧下肢及左足趾疼痛部位时，记录位点及刺激电极参数。同样，于L1/2节段穿刺，将另一根刺激电极置入病人硬膜外腔偏中线位置，头端于左侧电极平齐，测试8个刺激位点并记录。电极穿刺点皮肤切开至浅筋膜，两根电极分别妥善固定，电极尾端经皮下隧道从左侧臀部穿出。术后观察电刺激临床疗效一周，病人疼痛缓解明显，一周后行永久电极植入术（图1d）。
结果 治疗后1周、1个月、3个月，左下肢VAS评分较治疗前明显降低，双下肢皮温一致，发汗试验（+），治疗后踝关节和趾跖趾关节活动度明显改善，AOFAS评分明显提高（图1e，表1）。
讨论
CRPS是一组以慢性区域性自发性疼痛为主要表现的综合征，其特点是进行性加重且疼痛程度与诱发因素的发生时间不符，与诱发因素的严重程度不成比例，疼痛区域也与神经支配的皮节区不符。CRPS有两种临床类型：第一型（CRPSⅠ）为反射性交感性肌萎缩（RSD）；第二型（CRPSⅡ）为灼性神经痛，常有明确的神经损伤。神经传导速度检查或肌电图可以明确诊断神经损伤和神经定位，是鉴别两者的有效检查。本例病人的症状特点：自发痛、烧灼感，痛觉过敏，疼痛区域较损伤区域（趾）明显扩大；左下肢毛细血管扩张、温度降低；左下肢排汗异常；左下肢运动功能下降、肌力减低；左足骨密度减低。病人有明确的趾神经损伤病史，且肌电图显示趾重度感觉减退，符合CRPSⅡ型诊断。CRPS的发病机制尚不十分明确，目前认为有多种机制参与。这些机制包括神经源性炎症参与的中枢及外周敏化，氧化应激反应和自身抗体形成，中枢神经形态功能改变，遗传和精神心理因素等。无论CRPSⅠ还是CRPSⅡ，神经源性炎症反应都是CRPS最先触发的机制，且贯穿CRPS的整个发病过程。机体在伤害性刺激发生后可引起大量神经肽释放，神经肽参与痛觉传递引起CRPS的特征性感觉异常和痛觉过敏。神经肽还可以增加血管通透性，扩张毛细血管，因而出现流汗、皮肤发红、皮温改变等。在中枢神经系统，神经肽可与相应受体结合，引起脊髓胶质细胞的激活和疼痛敏化。
CRPS的治疗方案很多，目前临床报道了经颅磁刺激、经皮电刺激等物理治疗方法，包括心理疏导在内的心理治疗方法，非甾体类抗炎药和激素、双膦酸盐、免疫球蛋白、氯胺酮、加巴喷丁、降钙素等药物治疗方法，交感神经阻滞治疗以及外科交感神经切除术、脊髓背根入髓区毁损等手术方法。尚无一种准确有效的治疗方法。近年来，有报道免疫调节治疗、肉毒毒素局部注射治疗、高压氧治疗、本体感觉训练和镜像治疗、血浆置换等研究方案，还在进一步研究验证中。
脊髓电刺激近年来广泛用于治疗各种慢性疼痛，特别是难治性慢性疼痛。作为一种基于电流刺激的微创方法，其原理是1965年Wall提出的“闸门”理论，脊髓电刺激通过刺激脊髓背角大的有髓神经纤维，从而抑制伤害性刺激通过小的无髓神经纤维向上传入，进而达到控制疼痛的目的。新发现的研究机制还包括：脊髓电刺激通过干扰疼痛传导通路，激活阿片受体，激活疼痛下行抑制传导通路，调节γ-氨基丁酸能系统，从而控制感觉神经元投射的活性和反应。脊髓电刺激具有微创、可逆、可调、不造成永久性神经功能缺失或损伤的特点，临床应用前景广阔。但因其费用高，且电量消耗需要定期更换刺激发生器，限制其在临床广泛应用。
该病例是足趾及下肢的CRPS，未见既往文献报道。我们首次采用双根电极脊髓电刺激的治疗手段，双根电极有16个触点，能够覆盖更大范围脊髓节段，因而电流可覆盖足够范围的感觉异常区域，同时带来更多方式的程控选择。双根电极避免了病人活动带来的电极移位导致的镇痛范围覆盖不全，后期电势差受病人体位影响较小。该病人放置电极一周后疼痛即有明显缓解，血管扩张情况明显改善，皮温升高，可正常排汗。说明脊髓电刺激可以明显改善交感、副交感神经功能，不仅能够缓解疼痛，而且能够增加肢体血供。1~3个月后病人的肢体功能和生活质量也得到明显改善。CRPS是一类难治性疼痛，本研究属于个案报道，首次尝试了双根电极脊髓电刺激的治疗方案，取得了较好的临床效果。但本研究干预时间较短，未来应开展大样本、长观察期的随机对照临床试验进一步探讨脊髓电刺激治疗CRPS的病生理机制，为CRPS治疗提供更多理论依据。
来源：骨科2021年9月第12卷第5期
