两例自体移植骨中复发性成釉细胞瘤病例分析
成釉细胞瘤是一种发生在颌骨中的良性牙源性肿瘤，具有较强的局部侵袭性。因此，手术切除不彻底易导致肿瘤局部复发，极少病例可发生远处转移。发生于自体移植骨中的复发性成釉细胞瘤极为罕见，经查阅英文文献，发现同类病例13例。2013年9月—2014年4月，我科发现自体移植骨中复发性成釉细胞瘤患者2例，现报道如下，并结合文献，对相关问题进行讨论。
1.病例报告
病例1，男，33岁。因右下颌骨成釉细胞瘤切除髂骨移植术后16a，右面颊部疼痛、肿胀2周入院。患者自诉16a前因患右下颌骨成釉细胞瘤，在湘雅医院口腔颌面外科行“右下颌骨成釉细胞瘤下颌骨部分切除+髂骨植入术”，术后恢复良好。期间未进行过复查。
因右侧面颊部持续肿痛，于2014年3月来院就诊，以右下颌骨成釉细胞瘤复发收入院治疗。专科检查见双侧颌面部不对称，右侧较左侧大。右侧面部皮肤颜色无改变。右下颌下见长约9 cm长的横行切口瘢痕（图1）。
开口度、开口型正常。43-47缺失，右下颌牙槽嵴低平。左侧咬合关系正常。锥形束CT检查显示：右下颌体后部及下颌支呈多房型改变（图2）。
入院后经术前准备，于气管插管全麻下行右下颌骨近半侧切除+游离腓骨骨肌皮瓣修复。为保持上、下颌骨制动，在上、下颌骨的每侧各植入5颗牵引钉，以备术后固位。术后创口愈合良好。病变骨组织标本送病理检查，确定诊断。
病例2，男，29岁。14a前因患右下颌骨成釉细胞瘤在湘雅医院口腔颌面外科行“右下颌骨成釉细胞瘤下颌骨部分切除+肋骨植入术”，术后恢复良好。术后前10a每年定期复查。2a前因故停止复查。
2个月前复查CBCT发现，右下颌支呈多房型改变（图3），疑似右下颌骨自体移植肋骨内成釉细胞瘤复发，建议住院手术治疗。但患者拒绝手术治疗而行随访观察。
2.结果
病例1病变下颌骨切除后，行游离腓骨肌皮瓣重建术，术后创口愈合良好。右下颌骨形态近似左侧。颌面部基本对称。
术后患者对外形恢复感到满意。病理检查报告为“右下颌骨复发性滤泡型成釉细胞瘤”。病例2因植入骨内病变不大，拒绝手术治疗而暂时随访观察。
3.讨论
成釉细胞瘤是具有局部侵袭和有较强复发倾向的牙源性肿瘤，其复发与肿瘤切除不彻底相关，如有时临床上采用刮治术、剜除术或被肿瘤侵犯的骨内病变未完全去除，往往是肿瘤复发的主要原因。因此，在行肿瘤切除时，广泛切除病变组织是保证其不复发的有效方法。但是，采用根治性切除治疗的患者，仍有治疗后复发的病例报道。
颌骨成釉细胞瘤切除后自体移植骨内成釉细胞瘤复发的病例极为少见，检索中、英文文献，仅见15例（包括本文报告的2例）报道。在文献报道的13例患者中（表1），复发的最短时间为3a，最长为36a，平均为15.5a。
复发的时间差异为何如此之大？我们认为：在行肿瘤切除时，被切除肿瘤的残端未在正常骨组织内，肉眼看似乎正常的骨组织内仍残留多少不等的肿瘤细胞，进行骨移植修复时，将带肿瘤细胞的骨断端与新移植骨的断端吻合后，残余肿瘤细胞向新移植骨的骨松质内爬行生长，造成新移植骨膨隆、增大，导致成釉细胞瘤在移植骨中复发；另一种可能是，当肿瘤组织穿破骨皮质后，侵入周围软组织内，当移植的新骨周围有肿瘤细胞存在时，肿瘤细胞穿破骨皮质而进入移植骨的骨髓腔，导致移植骨内成釉细胞瘤复发。
本文病例1的CBCT显示，复发病变以下颌支为主，病变由下颌支向水平支发展，侵入被移植的骨组织内。病例2为自体肋骨移植患者，骨移植后14a行放射学检查时发现，被移植的肋软骨内，即相当于右侧下颌髁突区的骨内呈多囊型改变。复发性成釉细胞瘤确诊后，可切除受累的移植骨，再次行腓骨移植，以恢复缺损的下颌骨形态和功能。
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