双侧上颌窦含牙囊肿病例分析
含牙囊肿又称卵泡囊肿，是一种发育性异常，约占颌骨囊肿的25%，男性发病率高于女性。常常累及下颌第三磨牙和上颌前牙或将牙齿挤压移位，引起骨质破坏、牙根吸收、相邻牙齿移位、病理性骨折、神经损伤等。含牙囊肿早期不易察觉，往往因所在部位发生骨质膨胀或牙齿迟萌被发现，其治疗方法一般包括囊肿刮治术及开窗引流术。2016年2月我科诊治1例双侧上颌窦巨大含牙囊肿伴前牙反牙合患者，于全身麻醉下两次行囊肿刮治术，取得较好的治疗效果，现报道如下。
1.临床资料
患者，男，11岁，2016年2月因“右眶下隆起近2个月，右侧鼻腔通气不畅近1个月”入院。专科检查示：患者颜面部不对称，面中1/3凹陷，右侧内眦与右侧鼻翼间膨隆，可扪及一块1 cm×1 cm硬物，不活动，无明显压痛。右侧上颌前庭沟中份膨隆，表面黏膜正常，未扪及明显波动感及乒乓球感。混合牙列，上颌右侧乳侧切牙（52）、下颌左侧乳尖牙（73）、下颌右侧乳尖牙（83）Ⅱ°～Ⅲ°松动。
锥体束CT（cone beam computed tomography，CBCT）示：右侧上颌窦内可见大面积高密度影充满窦腔，约4.5 cm×3 cm×4 cm大小，囊内可见未发育完成的恒牙，紧邻眶下壁下缘，右侧上颌骨前外侧壁骨质薄（图1）；左侧上颌窦内可见高密度影，约2.5 cm×2 cm×3 cm大小，边缘包绕恒牙牙颈部，左上颌窦后壁可见一牙冠影（图2）。
图1 右侧含牙囊肿及右侧45°CBCT。a：右侧含牙囊肿水平面截图；b：右侧45°CBCT像
图2 左侧含牙囊肿及左侧45°CBCT。a：近上颌窦后壁牙齿；b：左侧上颌第二磨牙；c：左侧
2.治疗与结果
全身麻醉下于右侧唇颊侧龈沟做切口达牙槽嵴顶，暴露上颌骨前外侧壁，咬除菲薄骨质，暴露并完全剜除囊肿，搔刮上颌窦各壁，冲洗置典纺纱条引流后缝合。肉眼观：肿物包膜完整，近右眶底囊壁内有恒尖牙，囊肿内充满淡黄色及乳白色豆腐渣样物质。术后4个月随访，右面部无隆起，右鼻腔畅通。CBCT示右侧上颌窦内高密度影消失，左上颌窦高密度影无明显变化。遂再次入院于全身麻醉下在左侧上颌尖牙至第一磨牙远中龈沟做内斜性切口，于上颌窦前壁开窗完整刮出囊壁，拔除囊肿内左侧上颌第二磨牙及上颌窦后壁牙冠，冲洗置典纺纱条引流，缝合。肉眼观囊壁内有白色豆腐渣样物质。术后病检结果示符合含牙囊肿。术后3个月随访，双侧颜面部基本对称，右鼻腔呼吸畅通。CBCT示左上颌窦高密度影消失（图3）。
图3 术后随访上颌窦CBCT
3.讨论
含牙囊肿约70%发生在下颌骨中，30%发生在上颌骨中。其发生可能与CD166、CK14表达以及AEG-1蛋白升高有关。Benn等学者认为含牙囊肿的形成有三种机制，第一种是牙囊病变导致发育性含牙囊肿；第二种是乳牙根尖囊肿，随着继承恒牙的萌出形成特异性起源的含牙囊肿；第三种是周围炎性渗出物的刺激形成。有学者认为儿童及青少年的含牙囊肿多和感染与外伤相关。
本病例患者及其家属否认乳（恒）牙牙体或根尖周病变史。影像学检查是准确诊断含牙囊肿的重要方法。X射线片可见颌骨圆形或卵圆形透光区、边缘整齐、内含牙齿。一般认为，囊壁包绕牙根未形成牙齿并附着于牙颈部，但随着病情发展，囊腔内牙齿可能移位甚至翻转。CBCT检查能观察病变累及范围、骨壁破坏程度，显示囊肿与上颌窦、鼻底、切牙管、下颌神经管、颏孔和邻牙等重要解剖结构位置关系。
影像学上需与以下几种疾病鉴别：①根尖囊肿，较大根尖囊肿可能包绕牙冠，但感染的根尖囊肿透光区边缘不规则，有无病灶牙是区分的重要依据；②牙源性腺样瘤，约67%腔内含牙，X射线表现与含牙囊肿相似，但好发年龄为10～19岁，病变区可见不透光的钙化颗粒；③牙源性角化囊性瘤，最易误诊为含牙囊肿，其囊内牙较少包绕牙颈部，区分特点为牙根是否形成；④成釉细胞瘤，肿瘤部分边缘骨质增生硬化，牙根形成，呈锯齿状吸收。Khajuria等学者采用免疫组化方法比较研究含牙囊肿、牙源性角化囊性瘤和根尖囊肿发现，血管内皮生长因子与牙源性肿瘤和囊肿发病机制有关，牙源性角化囊性瘤中92.3%病例观察到血管内皮生长因子中强度表达，66.7%根尖囊肿显示该因子中强度表达，均显著大于含牙囊肿组。这与deMoraes等的结果一致。并且表明血管内皮生长因子表达可能与病变性质、炎症程度相关。
含牙囊肿生长缓慢，早期无明显自觉症状，常以面部畸形、咬合功能障碍、牙齿缺失或松动移位和/或口内前庭沟饱满等就诊。根据临床表现和影像学检查可初步诊断为含牙囊肿，明确诊断则需要组织病理学检查。含牙囊肿通常采用手术治疗，包括囊肿刮治术及开窗引流术。其治疗与很多因素有关，应考虑患者年龄、性别；囊肿位置和大小、周围组织解剖结构、与牙齿的关系；所含牙齿轴倾度及牙根形成情况等。
手术应根除病变并有助于恢复功能和降低损伤。有学者认为含牙囊肿应分类治疗，即Ⅰ类：病变范围局限，未累及正常牙齿或神经；Ⅰ类亚类：累及上颌窦；Ⅱ类：病变范围累及上颌窦、鼻腔，可能造成口鼻瘘、口腔上颌窦瘘；Ⅲ类：病变范围累及正常牙齿或神经；Ⅳ类：病变范围广泛，未累及正常牙齿或神经。其中Ⅰ类可行囊肿刮治术，累及上颌窦者同时行上颌窦根治术；Ⅱ、Ⅲ、Ⅳ类可行囊肿开窗引流术或择期行囊肿刮治术。有研究认为以下情况适用囊肿刮治术：囊肿累及牙齿不能保留；囊肿与周围组织解剖位置清晰；囊肿摘除后美学与功能损伤小。
近年越来越多学者，尤其是正畸领域，参与到开窗引流术的研究中来。开窗引流术是较保守的治疗方法，在囊肿表面开窗，使囊腔与口腔相通，减小囊内压力，术后冲洗和更换碘仿纱条，消除或减少骨壁吸收因素，缩小囊腔，而剩余囊壁可能转化为口腔黏膜的一部分。此法牙胚缺失、血管神经损伤及颌面部组织结构缺损等并发症风险小。多数情况下能取得很好的治疗效果。但治疗时间长，需要后期护理。一般认为，开窗减压术适用于含牙囊肿大且囊内牙齿可保留者。术后应注重对所含牙齿生长情况进行追踪，保持间隙，适当助萌或干预。
对于可能自然萌出的牙齿，Miyawaki等的研究显示，术后3个月是决定其正畸牵引或拔除的关键时间。含牙囊肿手术预后较好，术后6～9个月骨质基本恢复正常，可观察骨质情况进行下一步治疗。本病例中患者术后颌骨骨质缺损大，则等新生骨质形成后再行正畸治疗。
