下颌下腺导管畸形伴多发结石病例报告
唾液腺结石是腺体或导管内发生钙化团块引起的一系列病变，约87%发生于下颌下腺，且多发于下颌下腺导管。多数下颌下腺结石病例为单发结石，多发结石者约占15%～20%。下颌下腺结石好发年龄在30～60岁。
结石位于腺体外导管者占60%～70%，位于腺门或腺内导管者占30%～40%。已有研究报道的下颌下腺导管结石最多有11枚，本病例报道1例罕见的下颌下腺导管结石患者，其结石数目多达32枚，结石位于下颌下腺导管畸形处，现报道如下。
1.病例资料
1.1 一般资料
患者，女，49岁，因“无意中发现左侧口底区肿物2周”就诊。自诉2周前于当地医院拍牙科X线片时无意中发现左侧口底区肿物，无不适。否认创伤及左侧下颌下区口底肿胀病史。现为进一步治疗来宁夏医科大学总医院就诊。
1.2 临床检查
患者双侧面部轮廓基本对称，双侧下颌下区未见肿胀（图1a）；口内：开口度，开口型正常，36～37口底区黏膜较对侧稍隆起（图1b箭头所示），表面黏膜颜色及温度正常，可触及一大小约1.5 cm ×1.0 cm 肿物，压痛（-），质硬，界清，其内可触及多个大小不等、可活动的硬结性肿块，并可闻及肿块间摩擦音，似“沙包”样感觉，双合诊检查双侧下颌下腺质软，导管口分泌正常；双侧下颌下区及颈部未触及明显肿大淋巴结。
1.3 辅助检查及诊断
锥形束CT（cone beam CT，CBCT）检查发现35～37口底区多个大小不等高密度团块影，大小约1.5 cm×1.0 cm（图1c～e）。B超检查示：双侧下颌下腺大小形态正常，包膜完整，腺体回声均匀，未见占位病变。血常规、生化、凝血和胸片、心电图等检查结果均正常。术前诊断：左侧口底肿物。根据患者的查体和影像学检查考虑该肿物为导管结石可能性大。
图1 患者术前照片及CBCT图像
2.结果
本院对患者全麻下行“左侧口底肿物探查术”。术中自肿物黏膜表面做一长约5.0 cm切口，切开黏膜及黏膜下层，分离提起舌下腺内侧缘（图2a），见肿物位于舌下腺深面；分离周围组织将肿物完整暴露，提起肿物，见肿物有蒂样结构位于舌神经深面；继续向深面分离，见其与下颌下腺相连，故该蒂样结构为下颌下腺导管，导管基部见分支导管样结构2支（直径约2 mm）与舌下腺导管汇合开口于舌下肉阜（图2b～d）；因该肿物较大，且导管基部较短，无法将下颌下腺导管异位开口，与患者家属沟通并征得同意后口外切口切除下颌下腺并肿物（图2c～e），因术中为了充分暴露肿物并寻找下颌下腺导管而损伤舌下腺导管及腺体，为避免后期形成舌下腺囊肿，与患者家属沟通并征得同意后一并摘除左侧舌下腺（图2d～f）。
术后病理检查提示：（左侧下颌下）涎腺组织导管扩张并导管上皮增生，可见导管结石，导管周围大量淋巴细胞增生（图2g）。术后1月随访，患者无明显不适主诉，口内外切口愈合良好（图2h）。
图2 手术过程及术后情况
3.讨论
一般认为下颌下腺之所以好发结石，是因为下颌下腺位于导管开口以下，涎液逆重力方向排泄；导管系统粗大、弯曲，异物易于进入导管；下颌下腺分泌的涎液粘稠，钙磷等矿物质浓度高，易沉淀发生结石。多数的下颌下腺结石病例临床表现有明确的阻塞症状，并与进食关系密切。本病例中患者无左侧口底肿胀史，并且肿物位于口底肌以上，查体可触及，位置较表浅，术前需与口底血管畸形产生的静脉石相鉴别。根据体位实验、肿物表面覆盖黏膜的颜色、核磁增强检查和下颌下腺导管走形方向可以与之有效鉴别。本病例中肿物所在表面黏膜颜色正常，未呈蓝色，体位实验阴性，并且高密度团块影位于下颌下腺导管走行区域，所以考虑结石可能性大。
术中探查肿物位于舌下腺深面，完整暴露肿物发现其为一盲袋结构，包膜完整，其有蒂位于舌神经深面与下颌下腺相连，考虑该蒂样结构为下颌下腺主导管，导管基部见分支导管样结构2 支（直径约2 mm）与正常下颌下腺导管走形相一致并与舌下腺导管汇合开口于口底，使得下颌下腺分泌的大量唾液经分支导管排入口内，所以患者左侧下颌下腺无肿胀症状；由于大量唾液经主导管流至盲袋内，唾液流速减慢，积聚于该盲袋内，造成大量钙盐沉积，易形成多发结石，所以本病例结石数目多达32枚；同时由于导管通畅，大量唾液具有冲刷作用，使得结石表面光滑且大小不等。
口腔颌面部畸形多见于动静脉畸形，发生于唾液腺导管的畸形多以腮腺导管为主，发生于下颌下腺导管的畸形非常少见，国内外文献对此类病例鲜有报道。Prosdocimo等曾报道1例先天性下颌下腺导管囊性扩张的病例，表现为口底区囊肿样变。一般认为下颌下腺导管囊性扩张是因为结石造成下颌下腺唾液分泌受阻，但薛传鹏等曾报道了4例下颌下腺导管囊性扩张误诊为舌下腺囊肿的病例，并不是由结石造成，作者推测也有可能是导管先天解剖变异引起。
因此，由于下颌下腺导管畸形临床少见，术前需要对患者病史进行详细了解，根据患者的病史、查体、辅助检查，对患者病情以及手术方案进行充分的预估。通常下颌下腺结石的治疗方法有：口内下颌下腺导管切开取石，下颌下腺结石并腺体切除，也有利用唾液腺内镜下经口摘除下颌下腺结石的报道，只是该方法适用于直径较小的结石。体外冲击波碎石术和唾液腺内镜下导管内激光碎石术，适用于唾液腺内镜下无法取出的大结石，这些方法取得了一定效果，但尚待积累更多经验。本文报道的病例临床上少见，是下颌下腺导管畸形所致的多发结石。
病例总结：①由于畸形的下颌下腺主导管管径粗大，分支导管位于导管基部且分支导管管径细小，若结扎主导管保留下颌下腺，术后易引起结扎处盲端膨大及涎液潴留更易形成结石并腺体炎症可能，所以该类病例不建议保留下颌下腺；②本病例术中探查时为了充分暴露肿物并寻找下颌下腺导管而损伤舌下腺导管及腺体，为避免后期形成舌下腺囊肿，与患者家属沟通并征得同意后一并摘除左侧舌下腺，所以该类病例口内切口尽量避免损伤舌下腺，口内切口以探查下颌下腺畸形导管及结石为主，行口外切口切除下颌下腺及畸形导管和结石。
