下颌下腺黏液囊肿病例分析
黏液囊肿是最常见的口腔软组织病变之一。常见于小唾液腺，最常见于下唇。大唾液腺则常见于舌下腺，而极少发生于下颌下腺。若发生于下颌下腺通常表现为一侧颈部颌下区的肿大，且与颈部其他以肿大为表现的疾病鉴别困难。现报道1例下颌下腺来源囊肿的典型病例。
1.病例报告
患者，女，28岁。以发现左侧下颌下区肿物3年为主诉来我院就诊。患者自诉无意间发现肿物，无疼痛、进食肿胀等消长史，缓慢渐进性增大。否认结石病史，无相关外伤史及手术史。专科查体：左下颌下区稍膨隆，表面皮肤色质正常，局部可触及一肿物，大小约4.0cm×3.0cm，深度触不及，质软，不可压缩，无触压痛，触诊边界不清。局部穿刺可抽出淡红色稍黏稠液体，不可拉丝。
下颌下腺彩超示左侧下颌下腺周围囊性占位。颈部CT示左侧下颌下腺增大，后上部可见一不规则混杂密度影，边界尚清，大小约3.8cm×3.3cm×2.9cm。未见肿物与下颌下腺的明显界线，无结石发现，肿物与舌下腺无明显“尾状”结构联系，增强CT示不均匀强化（图1）。
穿刺液送病理图片示查见少量淋巴细胞及吞噬细胞。送淀粉酶检测示淀粉酶772U/L。术前诊断为“左侧颌下囊性肿物：下颌下腺囊肿可能性大”。
2.结果
完善术前检查，无明显手术禁忌，全麻下行颌下下颌下腺摘除术常规切口进行探查。术中分离囊肿，触之波动感明显，囊壁薄，沿其表面向上剥离，见其位于下颌下腺包膜内，与其紧密相连（图2）。按下颌下腺摘除的常规术式将囊肿与下颌下腺一并切除。标本剖面见囊肿壁极薄，内含红色稍黏稠液体，不可拉丝。术后病理诊断：（下颌下腺）良性囊肿，符合黏液囊肿表现（图3）。术后3、6个月、1年复查，无复发迹象。
3.讨论
唾液腺的黏液囊肿常见于小唾液腺，约占70%，男女比例为1∶1.3，女性稍多见。其根据病因及病理表现的不同，可分为外渗性黏液囊肿和潴留性黏液囊肿。黏液囊肿常见于舌下腺，而在下颌下腺罕见。可能跟舌下腺的持续性分泌，而下颌下腺则是受进食性刺激时分泌有关。但Harrison等反对关于黏液囊肿起源于下颌下腺的理论，不过Bhaskar等还是通过损伤下颌下腺导管建立了下颌下腺囊肿的动物模型。查阅中英文文献到目前为止仅有少量文献报道过下颌下腺囊肿。
Yoon等曾报道1例下颌下腺囊肿伴巨大结石1例；Kolokythas等曾报道1例沙门氏菌感染致下颌下腺囊肿1例；Markou等曾报道下颌下腺结石取石术后致巨大下颌下腺囊肿1例；谢卫红等曾报道下颌下腺囊肿1例。下颌下腺囊肿病因尚不清楚，一般认为，导管损伤、阻塞、先天异常及炎症在其发生中起着重要作用。
Markou等报道的下颌下腺囊肿1例一文中，考虑病因即为颌下腺导管取石的病史所致。但本文报道的病例并无结石等下颌下腺损伤病史。下颌下腺囊肿位于下颌下及颈上区，其鉴别诊断主要包括舌下囊肿下颌下型、血管瘤、淋巴管畸形、下颌下腺炎、皮样或表皮样囊肿、甲状腺囊肿、腮裂囊肿、棘球囊、淋巴瘤、侵袭性单核细胞增多症、淋巴结结核、非特异性颈淋巴结病、猫抓病、恶性肿瘤淋巴结转移等疾病。
下颌下腺囊肿与实性病变鉴别并无困难，不再详述。穿刺+淀粉酶测定试验是颌下腺囊肿重要的检查手段，可作为与颈部囊性病变鉴别诊断的依据。鳃裂囊肿穿刺液为黄色或棕色、清亮的、含或不含胆固醇的液体。淋巴管畸形穿刺液为清亮水样液体、无粘丝、涂片检查可见淋巴细胞。口底皮样囊肿包膜厚，扪诊时有面团样柔韧感；穿刺可见半固体状皮脂性分泌物，有时可见毛发。
甲状舌管囊肿位于舌骨上下、与舌骨粘连、囊肿可随吞咽移动，囊液一般为淡黄色液体并略带黏性。血管瘤体位移动试验阳性，穿刺可抽出血液，放置时间久后可凝固。因下颌下腺与舌下腺囊肿口外型在发病部位等临床表现的相似性，鉴别较为困难，在此详细探讨。对囊肿进行穿吸，根据穿吸液的性质鉴别是重要手段之一。舌下腺是以黏液腺泡为主的混合性腺，主要穿刺液黏稠而略带黄色或蛋清样液体，针挑可见明显黏液丝。下颌下腺是以浆液性腺泡为主的混合腺，穿吸液多为透明稀薄液体，针挑无黏液丝，这是鉴别的关键之一。且化验检查下颌下腺囊肿穿刺液含有较高的淀粉酶和黏蛋白，也是鉴别的重要依据之一。
本病例中穿刺液为暗红色不可拉丝液体，淀粉酶含量较高，暗红色考虑为局部炎症致微小血管破裂所致。此外超声、CT、MRI亦可提供重要参考。舌下腺囊肿与舌下腺之间存在“尾状”影像表现，可作为判定是否来源于舌下腺的特征性表现。但是“尾状”影像并非舌下腺囊肿的独有影像学特征，其亦可见于其他颈部囊性肿物。因下颌下腺与二腹肌及下颌舌骨肌的解剖关系，下颌下腺囊肿亦可表现为“尾状”影像表现。
组织病理学检查中舌下腺囊肿及颌下腺囊肿可表现为外渗性黏液囊肿也可表现为潴留性囊肿，但大多数为外渗性囊肿，因此无上皮衬里，少数储留囊肿可内衬立方状、柱状、假复层柱状或复层鳞状上皮。下颌下腺囊肿的治疗多通过下颌下缘切口切除囊肿及下颌下腺。但亦有学者认为当下颌下腺囊肿邻近舌下腺时，应同时切除颌下腺及舌下腺，以降低复发率。本例病例中囊肿未与舌下腺邻近，未切除舌下腺，术后3、6个月、1年随访，未见复发。
总之，虽然下颌下腺囊肿较罕见，但在下颌下及颈部肿物鉴别中仍应予以重视，特别是对曾有过颌下腺导管损伤病史的患者，以免误诊误治。
来源：实用口腔医学杂志,2020,36(05):833-835.
