多囊型甲状舌管囊肿病例报告
甲状舌管囊肿（thyroglossal duct cyst,TDC）是口腔颌面外科常见的一种先天性疾病，多见于1~10岁儿童，通常表现为颈部正中近舌骨处可压缩性肿块。一般呈单囊，多囊型囊肿罕见。我院2015年12月收治1例多囊型甲状舌管囊肿，现报道如下。
1.病例报告
女，3岁，以“发现颈部正中包块2年余”为主诉来诊。患儿1岁左右时家属无意间发现其颈正中部出现一蚕豆大小包块，局部无痛，无红肿，无皮肤破溃，无吞咽困难及咽部异物感，未行相关处理。近2年来包块未见明显增大，家属恐影响患儿日后生活，遂来我院就诊，以“甲状舌管囊肿”收入院。检查：患儿面部基本对称，颏下颈部皮肤稍隆起，颈部正中甲状软骨上方可触及一约1.5 cm×2.0 cm大小类圆形肿物，质软，界限清楚，随吞咽动作而上下活动，压痛（-），皮温及皮肤颜色无异常。开口度及开口型未见异常。双侧下颌下、颏下等未触及肿大淋巴结。
颈部及甲状腺彩超提示：甲状腺大小、形态正常，腺体组织回声均匀，未见明显占位性病变，CDFI血流分布未见明显异常。颈前正中颏下1.8 cm×1.0 cm囊性包块，边界清，内呈液性伴分隔（图1）。
图1 颈部彩超提示囊性包块，内呈液性伴分隔
入院后完善术前常规检查，排除手术及麻醉禁忌后，于全麻下行甲状舌管囊肿切除术。术中于颈上正中设计约1.5 cm横行切口，切开皮肤及皮下组织，分离颈前肌肉。在甲状软骨上方发现一约1.0 cm囊性肿物，并发现肿物左下方和左上方深部分布数个直径0.2~0.4 cm的囊性肿物，其中2个因受到挤压而破裂（图2）。沿肿物周围分离，找到舌骨，切断两侧，连同囊肿及舌骨中份一并摘除；找到蒂部，切断，电刀烧灼断面。充分止血后，生理盐水冲洗创腔，留置胶条引流，分层对位缝合，包扎。术中出血约5mL。
图2 术中见多发囊肿：①舌骨上方约1 cm的大囊肿；②左下方的小囊肿；③左上方深部的小囊肿；④左上方被挤压破裂的2个小囊肿
2.结果
术后第1天换药，撤除术区引流，愈合良好。术后7d拆线，术区无明显红肿及渗出。术后病理检查结果显示：纤维囊壁组织部分衬柱状上皮，囊腔内见黏液，壁内见胆固醇结晶，散在炎细胞浸润，符合甲状舌管囊肿（图3）。术后随访18个月，未见肿物复发。
图3 镜下见纤维囊壁组织部分衬柱状上皮，囊腔内见黏液，壁内见胆固醇结晶（H-E,×200）
3.讨论
TDC是胚胎发育过程中，甲状舌管未消失导致残存上皮分泌物聚集形成的先天性疾病，多见于1~10岁儿童，也可见于成人。囊肿可发生于颈正中线自舌盲孔至胸骨切迹间的任何部位，通常发生在以下4个部位：甲舌区（60%）、舌骨上区（25%）、胸骨上区（13%）及舌根（2%）。多为良性，偶有恶变，约占1%，常为乳头状。TDC的典型表现为颈部正中或一侧舌骨上、下无痛性肿块，常随吞咽及伸舌等动作而移动，患者多无自觉症状。发生于舌根部的TDC可使舌根部肿胀，导致患者出现吞咽、呼吸障碍，重者危及生命，尤其是婴幼儿患者中出现上气道梗阻的可能性更大。
Kanawaku等和Byard等曾报道过由于舌甲状舌管囊肿所导致的婴幼儿死亡病例，在临床工作中需引起注意。临床上TDC可经舌盲孔与口腔相通而继发感染，囊肿破溃后不易愈合，形成甲状舌管瘘。目前手术依然是甲状舌管囊肿的首选治疗方法，经典的Sistrunk术式切除包括囊肿在内的瘘管、舌骨中部及舌盲孔周围部分组织，但是仍然会有3%~5%的复发率。
对于复发的TDC，根据不同临床情况，在Sistrunk术式基础上，进一步选择性扩大舌骨中段切除范围，可有效治疗复发感染性甲状舌管囊肿及瘘管。此外，也可采用乙醇消融术治疗TDG，与手术相比，其安全性较高，但治疗成功率远低于手术切除。甲状舌管囊肿通常为单个，偶有双囊型。1985年，Tovi等首次报道1例双囊型甲状舌管囊肿。国内仅有傅洋洋等报道过以舌骨上、下2个囊肿为表现的甲状舌管囊肿。多发型囊肿则更罕见，许振华等报道1例多囊型甲状舌管囊肿，其实也是舌骨上、下的2个囊肿。
本病例术前彩超检查显示颈前正中颏下1.8 cm×1.0 cm囊性包块，边界清，内呈液性伴分隔，并未明确报告多囊性。术中在甲状软骨上方发现一约1.0 cm囊性肿物，并发现肿物左下方和左上方深部分布数个约0.2~0.4 cm大小不等的囊性肿物。这种2个囊肿以上的多囊型甲状舌管囊肿目前尚未见相关报道，提醒我们，对于术前彩超提示伴分隔的甲状舌管囊肿，应警惕多囊性的可能，做好充分的手术准备。手术过程中更应认真谨慎，避免囊肿相互挤压破裂；同时应仔细分离，将囊肿和舌骨中份及周围部分组织一并切除，防止囊肿残留，导致复发。
