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牙源性角化囊性瘤恶变病例分析

2022.2.16

牙源性角化囊性瘤（keratocystic odontogenic tumor,KCOT）2005年以前被称为牙源性角化囊肿（odontogenic keratocyse OKC），是一种临床上较为常见的颌骨囊性病损。因为其具有较高的增殖能力，特殊的生长方式，且容易术后复发，故2005年WHO对头颈部肿瘤的新分类中，将其归为牙源性良性肿瘤。临床上KCOT复发较为常见，但恶变较为少见，具国内报道约为2.65%（6/226）。我科自2010-01—2015-10间共收治KCOT患者213例，未见恶变病例。现将我科2015-11收治的1例由KCOT恶变为颌骨内鳞状细胞癌的患者报道如下。

患者女性，77岁，2015-11以“左面部肿胀伴间歇性疼痛1年半”就诊。专科检查：患者面型不对称，左面部明显肿胀，口内34、35、37牙位缺如。其左侧下颌骨自体部至升支可扪及骨质，颊侧膨隆明显，质硬，局部可扪及乒乓感。患者主诉有轻微自发痛，能耐受，按压时疼痛无明显加重。左侧颌下可扪及2枚直径约1.5 cm左右淋巴结，光滑，活动度良好。

影像学检查：①曲面体层片示：患者左下颌骨单房状低密度影，范围自33牙位远中至同侧髁状突颈部。囊腔内可见一埋伏牙，位于37牙位远中，根尖呈锯齿样吸收改变（图1）。②螺旋CT平扫及三维重建示：患者左侧下颌骨可见骨质膨隆，其内为大量水样密度，考虑为囊液。左侧下颌骨颊舌侧可见明显骨质缺如。骨腔内可见少量软组织影，质地不均匀。骨腔为单房，未见明显骨室间隔。囊腔与正常骨组织界限清楚，未见明显钙化，周围骨质无毛玻璃改变（图2）。③胸片示心肺未见明显异常。

图1 患者口腔全景片可见左侧下颌骨单房状低密度影

图2 患者下颌骨病灶区CT平扫与三维CT重建图像A：下颌骨CT平扫可见明显骨质破坏；B：下颌骨三维CT可见左侧下颌骨骨膨隆及皮质缺如

患者入院后，初步诊断为“左下颌骨囊肿（角化囊肿？）”，行常规全身检查，排除手术禁忌证后，在局麻下行下颌骨囊肿开窗减压术。术中拔除36牙位，自拔牙窝内引流出大量含有角化物的棕黄色清凉液体，根据曲面体层片所示将囊腔内埋伏牙掏出。术中见埋伏牙根尖吸收明显，且根尖处可见明显软组织肿块，故自囊腔内钳取部分囊壁样组织并连同埋伏牙及其根尖周围肿块一同送病理，后将剩余囊壁残端与黏膜对位缝合。

术后所形成的囊肿引流口以碘仿纱条填塞，择期制作囊肿塞，进行囊肿引流。术后患者面部肿胀消失，但左面部间歇性疼痛依然存在，且并未因引流得到明显改善。病理结果示：左下颌骨癌，以鳞状细胞癌成份为主。送检下颌骨散碎组织直径1.5 cm，局部呈鳞状上皮囊壁，结合免疫组化标记，符合鳞状细胞癌。免疫组化标记结果：CK+、KI67+，约90%P63+、CK7+、P40+，个别AB/PAS+（图3）。

图3 KCOT癌变患者病理标本图像A：镜下影像HE染色（×40）；B:镜下影像HE染色（×40）；C：镜下影像HE染色（×100）

根据病理结果，我科再次给予患者“下颌骨全切除术+左颈淋巴结功能性清扫术+成型钛板修复术”。术中完整切除左侧下颌骨，见患者左侧下颌骨内外侧骨壁缺如，但有明显囊壁样组织与周围软组织分界。将下颌骨摘除后，对骨壁缺如区域对应软组织行术中冰冻病理检查，结果示：周围切缘均阴性。

术后大体标本病理示：左下颌骨鳞状细胞癌，长径约4 cm，位于左下颌骨一端。四周切缘及底切缘均阴性，左颈前区淋巴结（-）0/3，左颈后区淋巴结（-）0/5。继续追踪病理，见癌性病灶位于下颌骨囊腔内，位于左下颌角区域（原38牙位根尖处）。约3 cm×4 cm大小，质地中等，肿块外侧可见正常骨组织。肿块创面为白色均质样组织，与骨组织无明显分界。该肿块向下颌骨外侧生长成约2 cm×2 cm大小凸起，被筋膜组织包裹。术中该处与周围软组织界线明显，摘除下颌骨时，该处未与周围软组织粘连（图4）。为排除颌骨原发性鳞癌囊性病变，特再次取囊腔内其余囊壁样组织行病理检查。病理结果示：鳞状上皮被覆，考虑为角化囊肿。故最终确定该病例为牙源性角化囊肿局部恶变。