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肩关节滑膜骨软骨瘤病病例分析

2022.2.14

滑膜骨软骨瘤病是一种良性关节滑膜疾病，病理特征为滑膜下纤维组织增生，关节滑膜内软骨基质钙化或骨化。该病的病因尚不明确，好发于30~50岁人群，且男女比例为2∶1。病变部位多累及大关节，膝关节发病率最高，髋关节次之，肩关节发病较为罕见。目前手术治疗方式主要包括切开或关节镜下游离体摘除、滑膜切除，但术后复发率尚不明确。笔者于2017-05诊治1例肩关节滑膜骨软骨瘤病，对其手术治疗方法、随访结果及经验进行总结并复习相关文献，加深对滑膜骨软骨瘤病的认识，报道如下。

病例报道

患者，男，50岁，发现左肩部肿块并疼痛不适2年余。自述左肩部疼痛剧烈，活动受限，疼痛VAS评分为7分。否认左肩关节外伤史，既往肩周炎病史20年，外院多次行肩关节小针刀及物理治疗，未见明显好转。左肩部未见明显畸形、积液或红斑，三角肌轻度萎缩。左肩部外侧见10CM×8CM包块，局部不红，无静脉怒张，压痛明显，质软，无明显波动感，有捻发感，不可移动，边界清楚。左肩关节部分受限，左上肢末梢血运、皮感、运动良好。X线片显示左肩关节周围多发结节状钙化，大小为40mm×25mm。CT显示左肩关节腔内肿块影，大小为40mm×25mm，内见片状致密影，边界可，由左侧腋动脉小分支供血，考虑肿瘤性病变。MRI显示左肩部三角肌间隙缘可见不规则囊状长T1、长T2信号，边缘较清，大小为10.0CM×6.2CM×1.3CM，考虑左肩滑膜骨软骨瘤病。

完善术前相关检查及术前准备后，在全身麻醉下行左肩关节滑膜骨软骨瘤切除术。取沙滩椅位，取左肩前倒7字形切口，由三角肌和胸大肌间隙进入，显露肩关节滑囊并切开，术中见滑囊内大量白色光滑颗粒状软骨（约100颗），质地坚硬，其中个别较大，手术取出全部滑囊内颗粒状软骨并完整切除滑膜内囊。取出的滑膜骨软骨瘤和滑膜。病理结果显示骨软骨瘤体退行性改变，局灶性滑膜软骨化生，符合滑膜骨软骨瘤病的诊断。患者术后左上肢悬吊制动，进行抗炎、脱水消肿、支持对症等治疗。术后患者疼痛减轻后即可指导患肢做钟摆样运动，并予以左肩关节各方向轻度被动活动。术后第3天指导患肢做爬墙功能锻炼。术后3个月随访时患者疼痛VAS评分为1分，未出现左肩关节卡压、肩关节不稳等现象。术后1年复查左肩关节无肿痛，活动良好，未复发（图1）。

讨论

滑膜骨软骨瘤病是一种罕见的良性病变，其病因尚不清晰。Milgram将滑膜骨软骨瘤病分为3期：Ⅰ期为活动期（软骨化生期，无游离体）；Ⅱ期为过渡期（有软骨化生，有游离体）；Ⅲ期为静止期（有游离体，无软骨化生）。虽然滑膜骨软骨瘤病为良性病变，但关节内游离体会导致关节退变，且有5%的患者出现游离体转移。滑膜骨软骨瘤病的病理过程为活动性软骨形成滑膜内游离体，Milgram进一步明确了游离体主要来自于原发性滑膜增生，或继发于关节退行性改变、关节炎、骨软骨损伤、骨折等创伤。Villacin等提出通过组织学标准来区分与临床结果相关的原发性、继发性现象，并认为原发性滑膜骨软骨瘤病复发率高达60%，继发性复发率较低。近期有研究表明，6号染色体克隆核型异常是滑膜骨软骨瘤的主要来源。继发性滑膜骨软骨瘤病较常见，且关节骨受累明显。本例可能因小针刀、关节腔内药物注射及其他非手术治疗刺激滑膜继发关节内游离体形成。

滑膜骨软骨瘤病临床表现为进行性关节疼痛、肿胀、活动受限，患者常自诉关节僵硬、隐痛、卡压等不适，需与滑膜结核、骨关节炎等疾病鉴别，单纯依据关节紊乱的临床症状体征很难判断。滑膜骨软骨瘤病的X线片表现为软骨钙化、游离体形成，但约30%的患者无明显钙化现象，不能作出最后诊断。CT扫描可以确定游离体的位置及形态，MRI可以反映关节内外病理变化及游离体的分布区域，但二者均无法明确游离体的性质。因此，要明确诊断滑膜骨软骨瘤病，不仅需结合临床表现及影像学检查，还需要进行病理检查。有学者提出，当滑膜病变与游离体共存，且排除骨折、结核、类风湿性关节炎及剥脱性骨软骨炎，即可诊断为滑膜骨软骨瘤病。由于该病临床少见且症状不典型，临床常误诊或漏诊。若不及时治疗，晚期会导致关节炎甚至关节畸形。

关节镜下或切开手术摘除游离体仍是滑膜骨软骨瘤病的主要治疗方法，目的在于清理关节腔、防止关节软骨损伤，但关于最佳治疗方式及手术时机仍存在争议。关节镜手术治疗在降低复发率、早期恢复关节功能、减轻术后疼痛和早期活动等方面有明显优势，尤其适合年轻患者，但是否切除滑膜，全部切除或部分切除，目前仍存在争议。刘尚礼等建议切除病变滑膜，保留部分滑膜可减少创伤，术后功能恢复更理想。部分学者主张游离体摘除并关节滑膜全切除。尽管上述方法整体疗效尚可，但术后复发率仍参差不齐。Urbach等对5例肩关节游离体摘除加病变滑膜切除术后患者进行长达10年随访资料显示，2例复发，但未出现创伤性肩关节炎。

Neumann等也建议完全切除滑膜降低术后复发率。笔者认为术中通过观察滑膜病变情况决定是否行滑膜切除术，若滑膜明显充血、肿胀、增生，提示滑膜处于活跃期，摘除游离体的同时需切除全部滑膜防止术后复发；若滑膜无明显充血、肿胀或增生，提示滑膜病变处于静止期可单纯行游离体摘除术，但游离体需全部摘除；对合并严重骨关节炎、骨坏死、关节退行性改变的患者，可同时行关节镜下清理术或关节置换术，短期疗效较好。对于肩关节滑膜骨软骨瘤病术中需注意是否合并肩袖损伤，若有损伤需行肩袖修复术。关节镜技术虽然创伤小、出血少，但本例患者游离体多，大小不一，且病灶范围界限清晰，关节镜下难以保证游离体完整摘除，故笔者采用切开直视下摘除游离体。术中先不完全切开滑膜囊，防止游离体移动扩散，待透视未见游离体后再行滑膜切除术；同时需注意清除X线片不显影的未钙化、骨化的游离体。

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