一例口底肿物病例报告
1病例报告
女，年龄10个月12天，因“左口底肿物8个月”就诊。患儿家长诉患儿出生后2个月偶然被发现左口底长一“黄豆”大小肿物，渐增大，无进食啼哭等异常表现。MRI示，左侧下颌下腺导管异常扩张（图1）。
口腔检查见：左口底一约2 cm×3 cm大小的淡蓝色肿物，与下颌下腺导管走行方向一致，质软，界清。挤压左下颌下腺，未见导管开口处有明显液体流出（图2）。
术中见下颌下腺导管口闭锁，呈圆球状突起，下颌下腺导管显著增粗。切断闭锁导管盲端，见黄白色脓性液体流出。稀释活力碘冲洗导管后，挤压左下颌下腺，见切断导管处有清亮液体流出。后去除前端肿大弯曲导管，行左下颌下腺导管移位术。组织病理学检查显示，左下颌下腺扩张导管伴慢性炎细胞浸润（图3）。
2结果
术后随访5个月余，未见复发迹象。
3讨论
唾液腺导管发育异常包括导管异常扩张、导管口异位、导管先天缺失和先天闭锁，后两者较为罕见，其中导管先天闭锁以下颌下腺较多见。下颌下腺是以浆液性腺泡为主的三大唾液腺之一，实质由分泌部和导管组成。导管自腺体内面前上方伸出，与舌下腺大导管共同开口于舌下肉阜。在约下颌第二磨牙处，舌神经绕导管外下走向内上，沿颏舌肌进入舌体。
下颌下腺是典型的外分泌腺，约60%~70%的唾液由其分泌。同时，它又具有内分泌功能，神经生长因子和表皮生长因子（epidermal growth factor,EGF）是其主要生物活性物质。EGF是维持胃黏膜正常功能和代谢活动的必要因素，研究表明，EGF可促进肝细胞DNA的合成，还具有促进胃溃疡愈合的作用。
下颌下腺的发育始于胚胎第6周末，起源于舌下肉阜处的内胚层上皮。上皮在间充质的诱导下，形成上皮条索，条索末端形成分支，分支在间充质的包绕下形成腺小叶。条索继续分化并出现腔隙，形成导管管腔。唾液腺的发育最后阶段为腺泡细胞向导管细胞分化，若这种分化发生障碍，则可能形成导管闭锁。下颌下腺导管闭锁最常见的临床表现为沿导管走行的口底肿胀，多伴啼哭时病变增大及进食障碍等表现，全身发育无明显异常。据David等统计，男女比例为2.7∶1，以单侧为主，亦有双侧发病病例报道，多见于刚出生时或新生儿期。
参考Kawahara等的报道，结合本例辅助检查提示，MRI可清楚显示下颌下腺导管口闭锁，呈特征性球状突起（图1），为诊断该病的有效方法。婴幼儿口底肿胀常见于皮样或表皮样囊肿、脉管畸形、畸胎样囊肿、舌下腺囊肿等疾病。除舌下腺囊肿外，以上疾病的临床表现比较容易与下颌下腺导管口先天闭锁相鉴别。
舌下腺囊肿多起源于舌下腺，分外渗性和潴留性黏液囊肿，以前者多见。外渗性黏液囊肿常因外伤致导管破裂，黏液外溢所致，故无上皮衬里。潴留性黏液囊肿因导管阻塞所致，舌下腺囊肿需同期摘除相连的腺体组织，方能避免术后复发。而据国外学者报道，下颌下腺导管口闭锁采用较为保守的治疗方式，即可达到良好的预期效果。
尽管术前较难区分两者，但根据下颌下腺导管闭锁的特征，如先天性、肿胀沿导管走行、挤压腺体时导管口未见液体流出等，结合MRI检查，不难做出初步判断。Amin等认为，下颌下腺导管先天闭锁常伴进食障碍，为避免导管继发性扩张，建议尽早诊治。国外报道的28例病例中，26例采用手术治疗，其中保守治疗25例，同期摘除舌下腺1例。随访时间1~180个月，均无复发。保守治疗的方式有：穿刺术、导管切开术、袋形术、囊性病变切除、导管盲端切除术、导管部分切除及导管移位术等。Steelman等报告1例仅观察即治愈的病例，被认为是患儿进食时无意刺破病变，才得以愈合。本例采用导管盲端切除术及导管移位术，随访5个月，未见复发。综上所述，对该疾病采取较保守的术式，可达到良好的治愈效果。
