一例下颌骨成釉细胞癌伴囊性变病例分析
1 病历
患者，女，61岁，因“下颌骨疼痛性包块1年余”入院。患者1年前偶然发现左下颌骨长有一约“花生米”大小包块膨隆，无不适，未引起重视，未行任何治疗，包块逐渐生长波及右侧下颌骨，疼痛加剧，2个月前曾在当地医院就诊，输液抗炎（具体药物不详）半个月，未见好转，遂于2013年4月11日来本院就诊。
彩超检查示：左侧面部及颌下见一巨大无回声包块，来源部位显示不清，包块内液不清晰，未见明显血流信号。彩超诊断：左侧面部及颌下巨大囊性包块。下颌骨MSCT检查示：下颌骨肿瘤，造釉细胞瘤可能性大（见图1a～c）。
图1 下颌骨成釉细胞癌a：CT轴位平扫软组织窗显示双侧下颌骨呈膨胀性骨质破坏，其内呈液性密度并见散在泥沙样钙化；b：骨窗显示骨皮质菲薄、断裂，其内可见多发骨性或纤维分隔；c：CT重建显示肿瘤浸润牙槽并有牙根吸收；
专科检查：面型欠对称，左面部至左颌下可见一约13.0 cm×11.0 cm×11.0 cm大小包块，皮肤表面无红肿破溃，皮肤温度不高，压痛明显，界欠清，不可推动。右颌下及颈部未扪及肿大淋巴结。张口约一横指，咬合紊乱，前牙略开合；口腔卫生状况较差，全口牙石Ⅱ度，4┬至左下颌前庭沟膨隆，可扪及乒乓感，下唇及颏部皮肤麻木，321┬1234567８牙体颜色正常，无龋坏，叩（触），松I度，6┬及7┴7牙根残留，８┬及８┴８缺失。
入院后积极完善术前准备，在全麻下行牙源性颌骨病损切除术＋下颌骨部分切除术＋下颌骨重建术＋髂骨植骨术。术后病理检查：下颌骨组织12.0 cm×6.5 cm×7.0 cm，上附牙齿，呈囊性，直径6 cm，切开下颌骨包块中有淡黄色液体，约15mL。
病理诊断：（下颌骨包块）成釉细胞癌伴囊性变（见图1d）。
图1d：成釉细胞上皮表现出显著的细胞异型性，排列紊乱，细胞核多不呈反极性排列，局部癌组织向鳞癌分化，HE×100
2 讨论
成釉细胞癌是指细胞组织学上为成釉细胞和鳞状细胞上皮癌特征的一种罕见牙源性恶性肿瘤，该病少见，国内外仅见少量病例报道。成釉细胞癌大多数病例发生于老年人，多见于60～69岁，下颌骨较上颌骨更常见，约2/3的病例发生于下颌骨，颌骨前部好发，常侵犯牙齿，引起牙齿松动或脱落。
成釉细胞癌临床表现多样，常见的一般症状为肿胀、疼痛及肿瘤快速生长。成釉细胞癌病理上分为原发型和继发型，前者是指肿瘤具有成釉细胞瘤的某些组织特征，但表现明显分化不良、细胞异型性和易见核分裂象；后者是指由先期存在的良性成釉细胞瘤发展而来成为成釉细胞癌，成釉细胞瘤继发演变为成釉细胞癌的几率仅约2%。
本例下颌骨成釉细胞癌表现为巨大多房型膨胀性骨质破坏，肿瘤累及整个左侧下颌骨体部及右侧大部分下颌骨，骨皮质明显变薄，且残缺不齐，瘤内见多条骨嵴及纤维分隔，肿瘤大部为囊性成分，少部为实性，伴散在“泥沙样”钙化，病变向牙槽骨浸润并有牙根吸收。
通过回顾性复习文献报道，本例成釉细胞癌CT表现通过与其它文献报道成釉细胞瘤CT表现比较，笔者认为成釉细胞癌的CT表现仍然延续了成釉细胞瘤的典型表现，即肿瘤累及下颌骨多见，瘤体可为囊实性或纯囊性病变，病灶可为多房或单房膨胀性改变，特殊层面肿瘤区可呈“灶泡状或蜂窝状”改变。
牙根吸收多见，受累的颌骨变形、皮质菲薄。值得注意的是，术前颌骨成釉细胞癌需与成釉细胞癌鉴别，一般认为良性肿瘤或临界肿瘤是否恶变的鉴别点主要是肿瘤是否快速增大伴疼痛、肿瘤是否突破骨皮质并于周围形成软组织肿块或存在确定的远隔脏器或淋巴结转移。
本例下颌骨成釉细胞癌的特点基本符合恶性特征，即肿块迅速增大伴疼痛加剧，肿瘤1年的时间从花生米大小迅速增大至13.0 cm直径大小；骨皮质多处断裂并周围软组织界限不清，但尚未显示出明确的肿块。
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