单角子宫合并腹股沟卵巢下降不良漏诊病例分析
子宫畸形可影响女性生育功能，导致不良妊娠 事 件 的 发 生，其 在 普 通 人 群 中 的 发 生 率 仅 为 ６．７％［１］，在不孕或有不良孕产史的女性中发生率相 对较高。有关报道指出子宫畸形在流产">复发性流产患者 中约占１３．３％［２］。２０１３年６月，欧洲人类生殖与胚 胎学会和欧洲妇科内镜学会发布了以解剖学为基础 的分类共识［３］对子宫畸形进行分型，其中单角子宫 （ＵｎｉｃｏｒｎｕａｔｅＵｔｅｒｕｓ）发生率较高，是不 孕、反 复 流 产、早产及胎位不正的重要原因之一［４］。单 角 子 宫 系一侧副中肾管发育，另一侧副中肾管未发育或未形 成管道的一种发育异常［５］，诊断单角子宫的临床手段 包括四维超声检查、盆腹腔磁共振成像检查、子宫输 卵管造影术、宫腹腔镜或开腹手术探查等，超声及核 磁共振成像（ＭＲＩ）检查有助于单角子宫分型［６］。临 床上单角子宫患者合并卵巢异位或下降不良罕见，因 此易被忽略。近期我院收治１例单角子宫合并卵巢 下降不良漏诊病例，现回顾其临床资料报告如下。
一 病例资料
患者王某，因“继发不孕２年、单角子宫”于我院 就诊。２０１３年结婚，婚后性生活 正 常，２０１６年 生 化 妊娠１次，后未避孕一直未孕。既往２０１１年单位体 检行腹部 ＭＲＩ检查发现“右侧肾脏发育不良”，因无 不适未进一步检查。２０１５年行子宫输卵管造影术， 结果提示单角子宫、左侧输卵管通畅。一般检查：身 高１５５ｃｍ，体重７２．３ｋｇ，体重指数（ＢＭＩ）３０．１ｋｇ／ｍ２。 表型及外生殖器均未见异常。 ２０１８年于我院行妇科检查未见明显异常，盆腔 彩超示单角子宫（图１Ａ），左侧卵巢正常，右侧卵巢 未显示，双肾超声提示右肾区囊性包块，考虑先天右 肾发育不良。同年８月于我院行体外授精－胚胎移 植助孕治疗，８月２７日皮下注射亮丙瑞林３．７５ｍｇ 降调 节，３０ｄ 后 血 Ｅ２ 水 平 １０３．０７ｐｍｏｌ／Ｌ、ＬＨ ０．４６１Ｕ／Ｌ，遂予尿促性腺激素１５０Ｕ 启动，１１ｄ后， 给予 ＨＣＧ扳机；ＨＣＧ日超声示左侧卵巢内可见直径 大于１．４ｃｍ 的 卵 泡５枚，血 Ｅ２７９５６．８４ｐｍｏｌ／Ｌ， 获卵７枚，形成３枚 优 质 胚 胎。取 卵 术 后８ｄ患 者 自述腰部酸胀、无恶心、呕吐、腹痛腹胀，收治入院。 入院查体：一般情况可，近右侧腹股沟区似触及 一肿物，活 动 欠 佳；妇 科 检 查：外 阴 发 育 正 常，阴 道 畅，子宫常大，左附件区轻压痛、无反跳痛，右附件区 未触及明显异常。遂复查盆腔彩超，超声提示：左侧 卵巢增大，大小 约５．８ｃｍ×５．２ｃｍ×４．０ｃｍ，其 内 可见多个液性无回声区，较大者约１．５ｃｍ×０．８ｃｍ， 内透 声 差 （图 １Ｂ）；盆 腔 右 侧 髂 窝 处 可 见 大 小 约 １０．７ｃｍ×８．０ｃｍ×４．５ｃｍ 的囊性结构，边界清，壁 光滑，内呈液性、透声好，伴多房样改变（图１Ｃ）。嘱 患者高蛋白饮食，避免加腹压、剧烈活动。术后１个月复查盆腔彩超示左侧卵巢大小正常，盆腔右侧髂 窝处可见大小约２．６ｃｍ×１．７ｃｍ 低回声，与卵巢组 织回 声 相 似，其 内 可 见２个 暗 区（图１Ｄ）。追 问 患 者，无不适主诉。
二 讨论
女性生殖器官在形成、分化过程中，若 受 到 内、 外源性因素的影响，可能会出现先天性生殖道发育 异常［７－８］。先天 性 生 殖 道 发 育 异 常 包 括 阴 道、子 宫 体、子宫颈、输卵管等的发育异常，伴或不伴卵巢、泌 尿系统及其他器官的发育异常，主要以子宫发育异 常最常见。其中单角子宫较常见，是由于仅一侧副中 肾管发育，对侧副中肾管完全未发育或未能形成管道 所致。与正常人相比，单角子宫早期流产率明显增 加［９］，且单角子宫女性妊娠过程中易出现胎儿生长受 限、胎位异常、胎儿窘迫、子宫收缩乏力、甚至子宫破 裂等不良情况。这些并发症的发生可能与单角子宫 血管、神经分布异常，仅能从一侧获得血供导致胎儿 血供不足，宫腔容积相对较小、宫腔形态不规则，使胎 儿生长受到影响，子宫颈机能不全等有关。部分单角 子宫患者因不孕症、子宫内膜异位症和肿瘤等并发症 被发现。其检查手段多为超声、ＭＲＩ或子宫输卵管 造影，仅有极少数患者合并卵巢异位或下降不良［１０］。 单角子宫合并卵巢异位或下降不良在临床上较 为罕见。因生殖腺在其发育过程出现异常，卵巢位 置有两种情况：一是卵巢停留在胚胎期位置，未降入 盆腔，这种 情 况 常 伴 随 卵 巢 发 育 不 良［１１－１３］；另 一 种 是卵巢下降过度，移位于子宫直肠窝，偶降入腹股沟 内与腹股沟疝并存，这种情况临床上极少见。 受上述特殊病例的启发，我们将既往报道的单 角子宫畸形合并卵巢异位或下降不良的病例资料进 行回顾，探究卵巢异位或下降不良的发生情况。 １９８９年，Ｅｌｌｉｏｔｔ等［１４］报道的１例染色体正常患 者，有正常的子宫及输卵管，同时左腹股沟另有１个 卵巢和１个单角子宫。２００４年，田秦杰等［１５］报道了 １位子宫发育正常的患者合并异位的卵巢位于左侧 腹股沟，其发生原因和病理过程尚不清楚。２０１４年 Ｗｅｂｂ等［１０］报告了１例腹股沟管内有异位卵巢而没 有相关疝的女性青少年患者及时进行手术矫正的病 例。２０１６年李淑萍［１６］报道了１例腹股沟异位卵巢 经促排卵治疗后发生卵巢过度刺激综合征（ＯＨＳＳ） 患者的资料分析。实际上我国最早在１９８５年孙桂 芝［１７］报道了行 右 侧 腹 股 沟 斜 疝 修 补 术 时 发 现 疝 内容物为输卵管、卵巢；术中检查发现：子宫稍小，表面 光滑，活动好，左侧附件正常，右侧附件缺失；病理报 告：肿物为具有原始卵泡和生长卵泡及卵巢间质的 完整卵巢和正常输卵管。 单角子宫合并卵巢异位或下降不良可通过子宫 输卵管造影、手术探查、超声及 ＭＲＩ进行诊断，但因 临床经验不足等因素影响，会 出 现 漏 诊 情 况。Ｏｍ－ ｂｅｌｅｔ等［１３］指出，在做出单角子宫的诊断时，可进行 克罗米芬卵巢刺激后的 ＭＲＩ检查，提高异位卵巢的 诊断率。对于发现的异位卵巢处理，不同专家持不 同意见。田秦 杰 等［１５］报道的病例中证实该患者存 在异位卵巢，虽然异位卵巢在形态上未见明显异常， 但功能不足，表现为对侧卵巢切除后，雌激素水平下 降和促性腺激素水平升高。因此，认为手术探查对 于明确诊断是必要的。同时，应根据患者的年龄等 情况，决定处理方式：如患者为年幼女婴，应及时手 术，将卵巢还纳复位；而对于类似本例的成年妇女， 应结合患者的年龄、对生育的要求和术前的化验结 果等，决定是切除异位的卵巢，还是将异位卵巢还纳 回腹腔。周福金等［１８］则认为应最大程度保留卵巢组 织。本例患者因“继发不孕２年、单角子宫”于我院就 诊，结合患者既往辅助检查、体重指数及临床经验等， 经验性地认为患者右侧卵巢缺失，行促排卵助孕治疗 前并未行进一步的检查，导致患者下降不良卵巢内的 成熟卵泡未被利用，获卵数下降，形成优质胚胎数下 降，且因增大的下降不良卵巢压迫周围组织出现腰部 酸胀不适症状，并增加患者发生 ＯＨＳＳ的风险。 通过该病例，临床医生应从中汲取经验教训：若 该患者促排卵前，能对其进行充分的检查与评估，发 现右侧卵巢位于右侧髂窝，促排卵后可考虑通过经 腹穿刺获得右侧卵巢内的卵子，增加患者优质胚胎 数，继而增加患者受孕机会。在临床工作中，虽然单 角子宫合并卵巢异位或下降不良罕见，且缺乏典型 的临床症状及表现，但对于临床高度怀疑子宫发育 异常者，应完 善 盆 腹 腔 ＭＲＩ、子宫输卵管造影等检 查以明确诊断，必要时开腹探查。对于临床罕见病 应加强专业知识的学习，提高对一些合并存在的生 殖器畸形的认识和警惕性，慎重评估患者单角子宫 分型及卵巢位置；加强ＩＶＦ－ＥＴ 助 孕 患 者 的 监 护 与 管理，重视病史询问，及时完善相关检查，全面评估 卵巢功能，充分利用患者优势卵泡，增加患者受孕机 会，避免出现 ＯＨＳＳ、腹股沟卵巢疝等并发症。
参考文献略。
