一例蚊虫叮咬致体表骨化性肌炎病例分析
一、病例介绍
患儿女，9岁，2016年4月6日因“发现右肘部皮下肿物9个月”就诊。家属代述，患儿高敏体质，对多种物质(花粉、 海鲜等)有过敏倾向，无其他特殊既往病史。9个月前，右上肢曾被蚊虫叮咬，局部形成高张力水泡，未行特殊处理，数周后，水泡内出现米粒大小肿物，随时间推移，肿物逐渐变大，伴压痛。检查：患儿体态偏胖，右肘部桡侧皮肤可见一直径约2
cm半球形隆起，表面局部皮肤光亮、皮纹消失，颜色略深于肤色，肿物中央可扪及一边界清楚的实心硬块，质韧，有蒂与深部相连，硬块与皮肤间存在少量积液，按压时肿物可整体陷入皮下；同时见右侧内踝处亦有一蚊虫叮咬后形成的
高张力水泡(图1)。门诊初步诊断：右上肢皮下肿物(性质待查)。
局麻下行肿物切除手术，切开表层皮肤后，见皮下少量疏松结缔组织，肿块表面包膜完整，绝大部分位于脂肪层浅面，蒂部与脂肪层深面粘连，完整切除肿块后，分层缝合皮肤。肿块为实心的不规则体，切开时有砂砾感，中央呈白色、胶冻样改变。病理提示，肿块内大量梭形细胞浸润，可见大量成骨细胞、破骨细胞及骨小梁结构，符合骨化性肌炎组织 学表现(图2)。手术后24 h内开始放射治疗(外院治疗)，每天1次，每次给予5 Gy，连续5 d。14 d时拆线，切口愈合良好。
图l 1A：病灶大体观，小图示肿物中心为实质肿块，外层少量积液；1B：肿块以蒂部与脂肪深面相连．小图示肿块截面；lc：术后15 d；1D：右侧内踝蚊虫叮咬后形成高张力水泡
图2 2A：HE染色显示陈旧性病变区由成熟板层骨纤维组织和薄壁血管组成；2B：过渡区由成骨细胞、成纤维细胞数量不等的成熟骨及骨样基质组成，夹杂薄壁扩张血管；标尺为10μm
二、讨论
骨化性肌炎最早由Von Dusch在1868年命名，其实质是一种异位骨化，好发于肌肉系统，但也可出现在肌腱、皮下脂肪，甚至是神经组织内，通常单发且界限清楚。骨化性肌炎可分为进行性和局限性2类，进行性骨化性肌炎是一种遗传性、进行性、全身性结缔组织病。局限性骨化性肌炎在 临床中并非罕见，常见于年轻、精力旺盛、运动较多的青少年和成人，男性为主心。也可见于老年人和妇女，但罕见于儿童。通常结合患者现病史、既往史、临床表现、影像学检查(x线、cT、MRI或B超)，骨化性肌炎并不难诊断，但应注意 与同样表现为软组织内肿块状钙化的骨旁型肿瘤如骨肉瘤、软骨瘤、软骨肉瘤、脂肪瘤、脂肪肉瘤、滑膜瘤、滑膜肉瘤等行 鉴别诊断。局限性骨化性肌炎多为外伤引起，也可无明显诱 因，通常病程长，症状少，在x线片上钙化形态规则，而骨旁型肿瘤在临床上可扪及肿块，其钙化的形态常常不规则。血管造影或cT检查有助于疑难病例的进一步鉴别。
本例在诸多方面存在特殊性，易发生诊断不明或误诊。 ①患者为9岁女孩，此年龄段的骨化性软组织病变多数是进 行性骨化性肌炎。②该患者肿物不是单纯囊性或实质性外 观，而呈现外层积液、内部实心肿块的特殊结构。③既往鲜有关于蚊虫叮咬致病的相关报道。对此，我们推测可能为局 部微环境变化诱导了间充质细胞增殖、分化为成骨细胞。进而逐渐形成病灶。
本例病理学检查见镜下细胞聚集形成骨小梁，大部分区域呈陈旧性骨化性肌炎改变，由成熟板层骨、纤维组织和薄壁血管组成。部分区域由成骨细胞、成纤维细胞和骨样基质混合而成，夹杂薄壁扩张的血管，可见多核巨细胞和泡沫细胞，呈过渡区改变。
作为整形外科医生，有必要对以体表肿物形式表现的骨 化性肌炎加深认知。在治疗上，除了手术切除病灶外，为防止复发应行放射治疗，以阻止病灶内细胞的增殖、分化，进而预防局限性骨化性肌炎的形成。
