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跖骨骨母细胞瘤病例分析

2022.1.09

骨母细胞瘤是一种少见的特殊类型肿瘤，约占骨肿瘤总数的1％。过去对这种肿瘤冠以良性，但它具有侵袭性，可呈进行性增大，甚至可发生恶变。骨母细胞瘤发病部位约半数位于脊柱，发生于跖骨的骨母细胞瘤报道极少。本文回顾了在江苏省苏北人民医院就诊的1例病理诊断为右足第1跖骨骨母细胞瘤患者的临床资料，并结合国内外文献分析讨论，以提高对跖骨骨母细胞瘤临床诊治的能力。

临床资料

患者女性，23岁，因右足第1跖趾关节肿胀9个月、疼痛4个月余入院。患者9个月前自感右足第1跖趾关节肿胀，4个月前出现疼痛，皮温高，皮肤色红，活动轻度受限，后至外院就诊，X线片提示右足诸骨未见明显外伤表现，遂予以保守治疗。来我院就诊前1个月症状加重，复查X线片提示右足第1跖骨骨性病变，性质待定。为进一步治疗来我院门诊就诊，门诊以“右足下肢局部肿胀、肿物和肿块（骨肿瘤）”收住院。

既往史：15年前行右前臂肿物切除术，否认其余外伤手术病史。入院查体：右足第1跖骨远端明显肿胀，可触及肿块，大小约4cm×3cm，压痛，皮肤色红，皮温高，感觉减退，活动轻度受限，血运正常。术前CT检查提示右足第1跖骨中远段肿块，骨质呈地图样破坏，周围骨膜普遍增生、钙化，可见骨膜Codman三角征及针状、斑片状肿瘤骨，肿块范围约33mm×36mm，周围软组织肿胀（图1）。术前MRI检查提示右足第1跖骨中远段内类圆形肿块影，呈长T1、长T2信号影，压脂像呈高信号，内见多发流空信号影，邻近骨质伴斑片状压脂高信号影，邻近关节腔积液（下页图2）。实验室检查：血清碱性磷酸酶（AKP）138U／L（正常为35～100U／L），补体C1q257mg／L（正常为159～233mg／L）。局麻下行右足肿瘤切开活检术，病理检查镜下见少量增生的卵圆形细胞，可见核仁，核分裂像偶见，细胞质粉染，灶区见多核巨细胞，灶区出血，似有囊壁样结构，并见较多骨样组织，病理诊断为成骨性肿瘤，考虑为骨母细胞瘤（下页图3）。

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全身麻醉下行右足第1跖骨骨肿瘤切除联合骨重建术，即骨刀切取5cm×2cm×2cm的髂骨块，右足第1跖骨内、背侧做长约12．0cm的纵行切口，牵开软组织显露第1跖骨，术中见第1跖骨远端明显膨大、骨皮质变薄、色暗红，内、跖侧骨缺损，术中第1跖骨近侧正常骨处骨刀截骨，第1跖趾关节处离断行骨肿瘤完整切除，电刀切除周围可疑软组织及活检道，将髂骨块修整后桥接于第1跖骨骨缺损处，用6枚螺钉固定重建接骨锁定板，骨端间隙处松质骨植骨，透视见第1跖骨内固定在位，对位可。检查无活动性出血、清点纱布及器械无误后，逐层缝合关节囊、皮下及皮肤，无菌敷料包扎。手术顺利，麻醉满意，术中出血少，术后患者安返病房，标本送病理检查（图4）。病理检查镜下见增生的骨母细胞及多量的骨样组织，肿瘤性骨小梁成熟程度不一，小梁间有纤维血管间质，周围出现反应性硬化骨，诊断为骨母细胞瘤，四周切缘及骨断端切缘未见瘤组织（图5）。术后6个月复查X线片提示右足第1跖骨内固定在位，对位可（图6）。查体示右足背胫侧陈旧性手术瘢痕，无红肿、渗出，无压痛，活动轻微受限，可拄拐行走约1km，余肢体正常。嘱患者继续规律康复锻炼，定期随访，如有不适手足外科随诊。

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讨论

骨母细胞瘤是指起源于成骨细胞，产生骨样组织和编织骨的肿瘤，直径一般大于2cm，男女发病比例约为2︰1，80％的患者年龄小于30岁，25岁左右为发病高峰。骨母细胞瘤病因不明，可能与病毒感染或血管异常有关。早期症状为局部疼痛、放射痛、肌肉痉挛、肢体麻木等，夜间疼痛多不加剧，但对阿司匹林反应不敏感，若累及脊柱可出现相应脊柱平面的神经症状。骨母细胞瘤患者实验室检查基本正常，少数病例红细胞沉降率（ESR）增快，脑脊液（CSF）变化不大；若肿瘤转变为恶性，血清AKP将升高。X线检查表现为边界清楚、范围大小不等的骨质破坏，并有不同程度的骨化，边缘骨质膨胀变薄。CT检查表现主要特点为膨胀性软组织密度骨破坏，厚薄不一的高密度硬化缘和不同程度的钙化和骨化。MRI检查表现为无钙化骨化病灶，T1WI为中等信号，T2WI为高信号；病灶发生钙化或骨化后，T1WI和T2WI均可出现斑点状、索条状、团块状或不规则形低信号区。病理表现为瘤组织中有大量的骨母细胞、骨样组织和血管纤维组织，特征表现为在疏松的骨样组织和丰富的血管基质中存在大量骨母细胞和不同程度钙化。

临床诊断应结合临床症状、影像学表现、实验室检查、病理结果等综合判断。同时也应与下列疾病相鉴别。①骨样骨瘤：是一种可治的良性成骨性肿瘤，好发年龄为11～20岁，临床症状多为局部疼痛，夜间加剧，服用阿司匹林可使疼痛缓解为本病特点；通常由直径小于1cm的瘤巢及其周围的反应性增生骨质构成，故其影像学表现多具特征性，X线检查常表现为瘤巢位于病变中心，癌巢内发生钙化或骨化，形成“牛眼征”。②动脉瘤样骨囊肿：常位于长骨干骺端和骨干或脊柱后部，其症状为局部疼痛肿胀，患处功能障碍；囊肿可闻及杂音，局部穿刺有硬壳感，很易抽出不凝固的血液，其内容物为充满血液的囊腔血窦，以纤维组织为间隔，其中有多核巨细胞聚积，并有骨化；X线检查表现为多囊性骨质破坏，或呈远心性“气球样”膨出；CT及MRI检查可见液平。③骨肉瘤：是最常见的骨恶性肿瘤，大多数发病年龄为10～25岁，病变常发生于四肢长骨（胫骨上端或股骨下端）；常表现为患病部位静息痛、夜间痛，局部可出现肿胀，疼痛部位可触及肿块，伴明显压痛及发热、不适、体重下降等全身症状，还常伴随肺转移；X线检查是病变的初步筛选手段，主要表现为骨髓腔内不规则骨破坏和骨增生；CT检查表现为松质骨的斑片状缺损；属于结缔组织性肉瘤，其发展过程中可形成大量肿瘤性骨样组织及骨组织。骨母细胞瘤治疗原则为以手术治疗为主，可行病灶刮除或扩大切除术，经手术切除后预后良好，很少复发，但应警惕肺转移和恶变的可能性。如果骨母细胞瘤复发或恶变，可以考虑辅助放疗。有研究报道，相对于普通X线放疗，碳离子放疗具有2～3倍的细胞杀伤效果，尤其适用于耐X线肿瘤。而Marcove等主张在手术切除肿瘤后行液氮冷冻处理，消灭残留肿瘤细胞，使肿瘤组织坏死，从而达到扩大切除或边界切除的目的。近年来随着微创技术的发展，CT引导下经皮射频消融术（RFA）已成为骨母细胞瘤治疗新手段，其简单安全、创伤小、恢复快并能减少相关术后并发症。Beyer等进行的一项多中心研究显示，RFA技术成功率超过94％，无严重并发症，术后疼痛评分下降，证明RFA技术安全、有效。

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周锦帆