严重颈部坏死性筋膜炎并发颈内静脉血栓病例报告
坏死性筋膜炎（necrotizing fasciitis，NF）是一种以皮下组织和深浅筋膜坏死为特征的严重软组织感染。这种由需氧菌和厌氧菌引起的混合感染在头颈部少见。由于颈部筋膜系统复杂，各间隙互相交通，当感染初期未能有效控制时，可迅速沿头颈部筋膜扩散，产生包括上呼吸道梗阻、纵隔炎和败血症等各种危及生命的并发症，患者病死率高。
颈内静脉血栓是颈部坏死性筋膜炎（cervical necrotizingfasciitis，CNF）非常罕见的一种并发症，血栓持续向血液中释放致病菌和毒素，可引起严重出血。本文报道1例严重颈部坏死性筋膜炎并发颈内静脉血栓的患者，并结合相关文献分析了颈部坏死性筋膜炎的诊断和治疗。
1.病例报告
患者男，44岁。2011年11月28日因左下后牙疼痛10 d、面颈部肿痛进行性加重6 d入院。患者入院前10 d出现左下后牙疼痛，未予治疗。6 d出现左面部肿痛，体温升高，最高达38.5℃，于当地卫生所就诊，给予输液治疗4 d（具体不详），肿痛进行性加重，出现寒战。1 d前肿痛进一步向左面颈部弥漫，皮色发红，触痛明显，呼吸时稍费力，张口受限，吞咽困难，伴呛咳，来解放军第252医院就诊。否认糖尿病、高血压、吸烟、酗酒史。
入院查体：体温38.2℃，脉搏84次·分-1，呼吸20次·分-1，血压18.0/10.0 kPa，神志清楚，急性病容，颈前部及胸骨柄平面以上皮肤充血，轻度水肿。左侧面颈部弥漫性肿胀，上至颧弓下水平，下至胸骨柄平面，以腮腺咬肌区、下颌后凹、左侧颌下区最为明显，表面皮肤充血，质硬，皮温高，可触及凹陷性水肿，触痛明显。张口度一横指，口底肿胀，口腔黏膜及咽部不能窥视。
血常规：白细胞14.11×109L-1，中性粒细胞比率82.04%，淋巴细胞比率7.5%，红细胞4.00×1012 L-1，血红蛋白128 g·L-1，血小板计数52×109 L-1。电解质：钾2.83 mmol·L-1，钠133 mmol·L-1，氯94.3 mmol·L-1，钙2.20 mmol·L-1。
CT检查：左侧面颈部软组织弥漫性肿胀，左侧腮腺间隙、咬肌间隙、翼下颌间隙、颌下间隙、颏下间隙、咽旁间隙、咽后间隙、内脏旁间隙大量软组织积气，下方越过舌骨平面（图1）。拟诊为：头颈部坏死性筋膜炎。
急诊行颈部多间隙感染切开引流术，纤维支气管镜经鼻插管全身麻醉，术中于左颈部舌骨平面和锁骨上方平面作平行切口，探查见颌下腺充血、肿胀，炎性浸润明显，下颌骨升支后缘腮腺间隙、翼下颌间隙、咬肌间隙、咽旁间隙、颏下间隙、颌下间隙、内脏旁间隙内引出大量脓性分泌物，外观稀薄、淡咖啡色样、恶臭，颈部筋膜呈灰白色，脂肪组织溶解，充分开放各间隙，剪除坏死筋膜组织，取分泌物送细菌培养和药敏检查。拔除口内患牙。
大量碘伏过氧化氢液体、生理盐水冲洗脓腔，放置引流管。患者带气管插管人住ICU，给予镇静镇痛、三代头孢抗生素+奥硝唑抗感染、营养支持、改善微循环、维持水电解质平衡等治疗，颈部冲洗换药每天2次。术后患者每次换药均有大量脓性渗出，细菌培养未检出，虽经积极治疗，患者仍出现谵妄等中毒症状，血清降钙素原水平持续维持10 ng·mL-1以上，复查CT感染向气管前间隙及对侧颈鞘扩散，于术后第4天，全身麻醉下行二次切开清创术，扩大切口范围，沿胸锁乳突肌前缘作纵形切口，清除原感染间隙及气管前间隙坏死组织。
术后给予呼吸机辅助呼吸并维持原有治疗方案，患者白细胞水平逐渐恢复至正常范围，体温反复于36.1～38.2℃，偶伴有寒战，血清降钙素原水平仍未降至正常水平，细菌培养结果为金黄色葡萄球菌。第2次手术后7 d，患者左颈部突然出现少量渗血，继而出现喷涌式出血，急诊全身麻醉下手术探查，见左侧颈内静脉下段破裂，其内有长约1.5 cm血栓，于其上下端将颈内静脉剪断结扎，周围组织行清创处理（图2）。
术后继续维持原有治疗，细菌培养结果为鲍曼不动杆菌，改用头孢哌酮钠舒巴坦钠静脉滴注，患者病情逐渐稳定，颈部分泌物减少，新鲜肉芽组织逐渐生长。第3次手术后9 d，行颈部切口拉拢缝合术，第37天治愈出院。患者共住院47 d，先后4次手术。术后随访1年，患者颈部仍有轻度活动障碍，未见复发。
2.讨论
NF在美国国内战争期间就已被发现。1871年，Jones描述了一种快速进展的致死性软组织感染，并将其定义为“医院坏疽”。此后的称谓包括非梭菌属气性坏疽、溶血性链球菌性坏疽、坏死性丹毒、坏死性蜂窝织炎、Foumier’S坏疽和坏死性软组织感染等。1952年，Wilson首先使用“坏死性筋膜炎”一词，指出筋膜坏死是该类疾病的共同特征，该命名逐渐被广泛接受。NF最常见的发病部位是胸、四肢、会阴、腹部和腹股沟。
CNF多是由需氧菌、厌氧菌或兼性厌氧菌协同作用的混合性感染，非常少见。由于颈部筋膜系统较为复杂，各间隙互相交通，并包绕很多重要的解剖结构，导致死亡率很高。当感染初期未能有效控制时，可迅速沿头颈部筋膜板上行或下行，产生包括上呼吸道梗阻、纵隔炎和败血症等各种危及生命的并发症。以往很多文献常把CNF归于颅面部NF，但随着对CNF的认识不断加深，其逐渐被单独列为一个病种。NF的病因很多，包括牙源性感染、外伤、昆虫叮咬、烧伤、扁桃体周围脓肿、外科术后、静脉导管置入等，其中以牙源性感染多见。
这可能与未能及时治疗牙齿疾病、忽视牙齿健康有关。本文所报道的病例即是牙源性引起的感染，抗生素未能有效控制，感染迅速扩散，并最终累及左侧腮腺间隙、咬肌间隙、翼下颌间隙、颊间隙、咽旁间隙、咽后间隙、内脏旁间隙、气管前间隙、双侧颌下间隙和颏下间隙。CNF的早期非特征性l临床表现包括皮肤变化、组织肿胀、发热、颈部疼痛，很难与蜂窝织炎、丹毒、伤口感染、颈深部感染等感染性疾病相鉴别。
依据临床表现、CT影像和术中所见诊断CNF并不困难。CT被认为是颈部感染最有价值的检查手段，其价值在于能初步判断软组织感染的类型、明确感染的范围，为手术方案提供参考。在CNF中，气体形成被认为是一种特征性的表现。其他影像学表现主要有皮肤和皮下软组织增厚，筋膜、肌肉肿胀增厚和脓液形成等。在本文病例中这些影像表现均有体现。对于非早期病例，术中切开引流探查即可明确诊断，筋膜呈灰白色，易于与包绕组织分离，分泌物呈恶臭、咖啡样或灰色稀薄带气泡液体。CNF的死亡率0～50%。
较高的生存率依赖于对该病病理生理过程和细菌学的认识，另外早期积极的手术清创引流、内科治疗、高压氧的应用也被认为有助于CNF的治疗。高死亡率被认为与存在系统疾病、外科治疗延误、24 h内并发败血症、年龄老化和疾病向纵膈和胸腔扩散有关。广泛的外科手术切开引流和清创是治疗CNF的重要手段，手术要充分开放颈部间隙，尽量彻底清除坏死筋膜组织；但颈部筋膜系统复杂，包含有颈动脉、气管、食管、神经等重要结构，过分清除坏死组织可能会损伤这些结构，带来致命性后果，因此，彻底的手术清创在颈部几乎不可能实现。
另外，CNF进展迅速，早期有时不能被临床发现，所以需要根据病情的进展情况决定是否需要2次或多次手术。本文病例中，患者经历了4次手术，第1次手术切开后，因感染扩散，未能有效控制，术后4 d行二次切开清创术，之后出现颈内静脉血栓，第3次手术清除，第4次手术拉拢缝合伤口，最终成功治愈。CNF的并发症包括气道梗阻、颈内静脉血栓、颈部假性动脉瘤、大血管破裂、吸入性肺炎、纵隔炎、肺脓肿等。
这些并发症引起的严重脓毒血症导致多器官功能衰竭被认为是CNF的主要致死原因，而颈内静脉血栓是一种少见而又危险的并发症，一方面血栓中的细菌会不断侵入血液，引起严重脓毒血症，另一方面感染性血栓也可引起血管破裂，引起严重出血。本文患者在第2次充分引流术后，虽局部脓液减少，但仍出现反复发热，全身情况未见好转，直到颈内静脉破裂出血探查方才发现血栓，经手术切除血栓，全身情况得以迅速恢复。
CNF是一种少见、进展迅速、死亡率高的严重软组织感染，对疾病的认识、早期诊断、早期治疗可以降低该病死亡率，严重感染病例要采用外科引流清创和内科抗感染、全身支持的联合治疗，同时关注因感染扩散引起的呼吸道梗阻、下行眭纵膈炎、颈内静脉血栓等严重并发症，以提高该病的治愈率。
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