重建板骨水泥填充治疗锁骨嗜酸性肉芽肿病例分析
锁骨形状及位置特殊，锁骨肿瘤及肿瘤样病变较为少见，在诊断和治疗上存在一定的挑战和困难。嗜酸性肉芽肿是一种良性病变，发生在锁骨上的嗜酸性肉芽肿临床上较为罕见，临床医师大多缺乏诊断经验，更容易出现误诊。本院于2016年10月治疗1例曾在外院诊断误诊为恶性肿瘤的锁骨嗜酸性肉芽肿，行瘤段切除后采用重建钢板联合骨水泥填充重建骨缺损，效果满意，结合文献复习，现报道如下。
病例报道
患者，男，29岁，因发现“左锁骨肿物伴疼痛4月余”来本院就诊。患者无明显诱因下发现左锁骨肿物，伴疼痛，疼痛呈胀痛，可忍受，肢体活动后疼痛加剧。曾至外院就诊，诊断为锁骨恶性肿瘤，为进一步诊治遂至我院就诊。入院后查体：左侧锁骨中外段肿物稍突出于体表，肿块大小约3cm×2cm×2cm，质硬无压痛，不可推动，局部皮温正常，无血管怒张，无皮肤破溃窦道，未触及锁骨上肿大淋巴结。X线显示：左锁骨中外1/3段见一不规则骨质破坏骨质密度减低区，边缘模糊，周围组织肿胀（图1a）；CT显示：左锁骨可见一溶骨性骨质破坏，局部可见软组织肿胀影（图1b）；骨ECT检查：左锁骨代谢活跃，考虑良性肿瘤。胸部CT示双肺、心膈未见异常。腹部CT及腹部B超未见明显占位。三大常规、肿瘤标志物、CRP、ESR等抽血检查均正常。入院诊断为左锁骨占位，切开活检证实为嗜酸性肉芽肿。行左锁骨肿瘤切除重建钢板联合骨水泥填充重建术，术中距病变1.5cm处离断锁骨近端及远端，完全切除病变肿瘤骨，取解剖型接骨板-3.5弧形重建钢板（西脉，中国），分别予3枚皮质骨螺钉固定其于锁骨近端残端及远端残端。取DePuyCMW抗生素骨水泥（强生，美国）塑形至缺损锁骨的形状，放置于锁骨缺损处，并用2枚皮质骨螺钉固定于重建钢板上。术后病理再次诊断为嗜酸性肉芽肿（图1c）。术后患者疼痛、肿胀症状明显改善，术后1个月患者局部疼痛消失，随访2年内固定在位，局部无复发（图1d），肩关节功能正常好，患者自述局部塑形满意。
文献复习及讨论
锁骨嗜酸性肉芽肿的发病特点 锁骨是连接胸骨和肩胛骨的S状弯曲的细长骨，在形成、发育和形状上均存在一定的特殊性，发生于锁骨上的原发性肿瘤及瘤样病变临床上比较罕见，发生率约占所有骨肿瘤的0.87%。锁骨肿瘤的良恶性没有明确的年龄分段，但恶性肿瘤10岁以下的病例较为少见，40岁以上患者恶性发生率明显高于良性病变发生率；锁骨恶性肿瘤以浆细胞瘤多见，良性病变则以嗜酸性肉芽肿最为常见。骨骼嗜酸性肉芽肿可在任何年龄发生，但其发病高峰年龄段为5~10岁。因此，对于锁骨肿瘤样病变，特别是10岁以下的锁骨肿瘤样病变，应首先考虑嗜酸性肉芽肿。
锁骨嗜酸性肉芽肿的诊断和鉴别诊断 嗜酸性肉芽肿是一种孤立性组织细胞的非肿瘤性质异常分化，其发病机理尚不明确，国内外学者认为其发病可能与病人体液和细胞免疫障碍有关，是一种免疫缺陷性病变。骨的嗜酸性肉芽肿可在骨骼的任何部位发生，多见于颅骨、下颔骨、脊柱和长管骨，但手足骨骼较为少见，发生于锁骨的嗜酸性肉芽肿临床上则更为罕见。因此，由于难以积累足够的临床经验，锁骨嗜酸性肉芽肿在临床上极易被误诊或者漏诊。锁骨的嗜酸性肉芽肿一般仅有局部肿胀、轻度疼痛临床表现，出现病理性骨折后疼痛加重，其X线表现一般表现为病灶边界清晰，呈现溶骨性、膨胀性骨破坏，皮质变厚，边缘可有骨膜反应或硬化等特点。MRI一般显示局部可见骨质破坏，稍长T1和T2信号肿块影像，可见周围软组织肿胀，增强后明显强化。CT可见溶骨性破坏、骨膜增生和软组织肿胀，这些特点与恶性骨肿瘤的影像表现极为相似，容易被误诊为锁骨恶性肿瘤。本例患者为青年男性，不是该病的好发年龄，且局部软组织肿胀明显，影像学为溶骨性破坏，故在外院被误诊为恶性肿瘤。因此，锁骨嗜酸性肉芽肿的诊断应结合病史、影像学、病理检查，避免误诊。
锁骨嗜酸性肉芽肿需与以下几种常见疾病相鉴别：①骨肉瘤。两者均呈溶骨性骨质破坏，伴软组织肿块形成，但骨肉瘤边缘一般无硬化，皮质多表现中断，可伴骨膜反应及瘤骨，可出现Codma三角；②尤文氏肉瘤。疼痛、发热等临床症状明显，影像学一般可见典型的葱皮样骨膜反应，骨质出现虫蚀样或斑点状破坏，但两者影像学通常难以鉴别，诊断时需联系临床；③锁骨结核。由于环境的变化及各种药物的交叉应用，目前部分骨结核患者缺乏消瘦、乏力、午后超热等结核中毒症状，影像学表现为与嗜酸性肉芽肿相似的溶骨性破坏和局部软组织肿胀，两者难以鉴别，国内外均有误诊为骨结核的报道，但结核一般无骨膜反应，且多见于锁骨两端、锁骨内侧1/3，特别是靠近胸锁关节部位结核更为常见，诊断时应注意鉴别；④恶性淋巴瘤。恶性淋巴瘤一般以骨质硬化及破坏为主，无骨膜新生骨，通常表现为部分皮质消失，当嗜酸性肉芽肿出现上述影像表现时常易误诊为恶性淋巴瘤，应结合活检加以鉴别；⑤骨纤维结构不良。多呈溶骨性囊状变，可有膨胀性改变及磨玻璃影，边缘多硬化、清晰，一般无骨膜反应及周围软组织肿胀。
锁骨嗜酸性肉芽肿的治疗 嗜酸性肉芽肿一般是一种孤立性病灶的良性病变，在一定程度上可自愈，因此对于无明显临床症状的患者可选择临床观察及非手术治疗。但由于锁骨全长位于皮下、位置表浅，在显露及手术难度上均不会很困难，因此对于局部有症状，影响日常工作生活的锁骨嗜酸性肉芽肿，目前国内外较常用的治疗方法仍然是外科手术治疗。既往文献报道的手术方法有病灶刮除、锁骨全切或次全切，在内固定选择上有钢板、克氏针等，重建锁骨的材料则有自体腓骨及髂骨、异体锁骨。笔者认为，利用钢板联合自体腓骨或髂骨植骨重建锁骨，对于提供坚强固定及植骨愈合、早期功能锻炼有良好的作用，有利于肩关节功能恢复，但取自体腓骨或髂骨为二次手术，增加了手术的风险及术后感染的机率，延长恢复时间；采用次全切除克氏针内固定锁骨创伤小、恢复快且经济，但此方法的稳定性不如钢板内固定，对于病变位于锁骨两端或者病灶范围较大的患者不适合应用。本病例锁骨次全切除后应用骨水泥塑形成缺损锁骨的形状，并应用重建钢板将其固定于两侧锁骨残端上，既避免了二次手术出血、感染、延长恢复时间等不良并发症，亦防止了固定不稳、骨折移位的风险，同时重建了锁骨的形状，有利于早期功能锻炼及肩关节功能的恢复，获得良好的预后。因此，对于锁骨中段的良性病变，进行锁骨瘤段切除后应用骨水泥重建联合钢板内固定是一种可供选择的手术方法。但对于位于锁骨两端的病灶的患者而言，目前可供参考的文献及临床资料有限，此术式的准确性及临床适应证尚需更多的临床病例观察论证。
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