一例长期随访发现儿童新发颅内动脉瘤病例分析
患者女，12岁。因大脑前动脉瘤弹簧圈栓塞术后8年，拟复查，于2013年7月10日收入上海市第十人民医院神经外科。2005年，患者因头部轻微外伤，于当地医院就诊，体格检查无特殊，头部CT显示左侧额叶高密度影伴钙化（图1），排除出血可能后，进一步行头部MR检查（图2），发现左额叶血管流空影遂转入我院，全脑DSA提示右侧大脑前动脉A2段囊状动脉瘤，大小约3.2mmx4.1mm（图3），遂予以弹簧圈成功致密栓塞动脉瘤（图4）后出院，未遗留神经功能障碍。
图1.2005年入院前CT轴面提示左侧额叶内侧高密度影伴钙化灶；图2.2005年MR
轴面发现左额叶内血管流空影；图3.2005年右侧颈内动脉右斜位造影，显示右侧大脑前动脉A2段动脉瘤；图4.右侧大脑前动脉瘤栓塞术后即刻造影，显示动脉瘤栓塞致密，载瘤动脉及分支血管血流通畅；
之后定期DSA或门诊MR血管成像（MRA）复查未见动脉瘤复发，左侧颈内动脉无异常（图5，6）。2013年再次复查全脑DSA，显示原右侧大脑前动脉瘤栓塞良好，但左侧颈内动脉眼段下壁新发1个状动脉瘤，大小约4.4mmX5.7mm（图7，8），遂再次进行栓塞（图9）。
图5.2007年造影复查见原动脉瘤无复发；图6.2007年左侧颈内动脉正位造影，见显影正常，无新发动脉瘤；图7.2013年复查，行左侧颈内动脉右斜位造影，发现左侧颈内动脉眼段下壁新发动脉瘤；图8.三维DSA显示左侧颈内动脉眼段动脉瘤，顶端有小阜形成，提示存在破裂风险；图9.左侧颈内动脉眼段动脉瘤栓塞术后即刻造影，显示动脉瘤被致密栓塞，瘤颈部无残留，颈内动脉血流通畅
在全身麻醉下，予以2000U肝素进行全身肝素化，通过6F股动脉鞘将导引导管置于左侧颈内动脉，SL-10微导管在Transcend0.014微导丝引导下，超选择进入左侧颈内动脉眼段动脉瘤腔内，然后通过微导管依次填入5mmX120mm、4mmX80mm、3mmX100mm、2mmX60mm、2mmX40mm（Microvention，美国）共5枚弹簧圈至动脉瘤不再显影。
患者术后恢复良好，无头痛、肢体活动障碍等并顺利出院，门诊以MRA随2年，未再发现动脉瘤复发。
讨论
儿童颅内动脉瘤仅占所有颅内动脉瘤的1%左右，年破裂率约为0.4%，但随访过程中出现新发动脉瘤的比例却远高于成人患者。国外有报道，在对首次发现颅内动脉瘤的儿童患者平均随访5.9年期间，有8.9%的病例出现新发动脉瘤或原有未处理动脉瘤进行性增大[]，远高于成人患者（1.54%）。同时考虑到儿童患者的预期寿命较长，失访率较高，上述发生率很可能被低估。因此对儿童动脉瘤患者加强随观察极为重要。目前，国内对于长期随访发现儿童新发动脉瘤的文献报道极少。
儿童患者易出现新发动脉瘤的原因目前尚存争议。-般认为，成人新发动脉瘤的高危因素，如吸烟、慢性高血压、过量饮酒等在儿童患者中并不多见。目前大多数文献认为，儿童新发或复发动脉瘤可能与外伤、感染等原因导致的血管损伤，以及家族性遗传因素或先天性血管壁发育不良，如动脉中膜/内弹力膜缺失、某些基因异常或先天性综合征，如后颅窝畸形、多发性神经纤维瘤病、结节性硬化、IV型Ehler-Danlos综合征、马凡综合征等因素有关。
有研究认为，大型动脉瘤或首次发病时即发现多发动脉瘤的患者似乎更易在随访过程中出现新发动脉瘤[]，但Hetts等则认为，动脉瘤大小与是否更易出现新发动脉瘤关系并不确切，相比囊状动脉瘤，儿童梭形动脉瘤可能提示血管已发生夹层病变，较前者更具有新发动脉瘤的倾向。而在本病例中，患者两次发现的动脉瘤均较小，新发动脉瘤位于原发动脉瘤的对侧颈内动脉，且首次治疗及造影随访过程中，均未发现任何颅内血管夹层改变，而头部CT及MRI则发现病变附近脑回呈异常信号改变伴钙化。因此，笔者推测动脉瘤不排除与该部位脑组织发育异常相关，但目前尚缺乏对患者分子水平乃至基因的检测，同时也提示儿童出现新发动脉瘤的原因存在着多样性。
对儿童患者新发动脉瘤的风险评估目前仍然缺少大样本的前瞻性研究结果。Koroknay-Pfil等对1937年至2009年共102例儿童动脉瘤的回顾性研究显示，34例患者死亡，其中76%的死因与动脉瘤相关，而新发动脉瘤或复发动脉瘤的再出血是死亡的重要原因。因此，对于儿童动脉瘤，尤其是新发动脉瘤的密切随访和积极治疗仍十分重要。目前报道中发现儿童新生动脉瘤的最短随访时间仅为5个月，最长时间则达6年左右才发现动脉瘤。本患者则是在首次动脉瘤栓塞术后8年再次发现新生动脉瘤。因此，对于儿童动脉瘤，应当缩短随间隔，延长随访时间，以保证及时发现新生动脉瘤并予以相应处理。
儿童新发颅内动脉瘤的治疗较成人颅内动脉瘤的治疗并无明显差异，包括选择性动脉瘤栓塞、开颅夹闭、载瘤动脉闭塞以及包裹动脉瘤等。文献报道，随着显微神经外科及神经介入水平的提高，若及时治疗儿童颅内动脉瘤，通常预后较好，健当注意闭塞载瘤动脉后，需评估其造成的血流动力学改变，注意其对周围循环的影响，降低再次发生动脉瘤的风险。本患者先后出现的两个颅内动脉瘤均位于常见的血流冲击方向，邻近血管腔并无狭窄等典型夹层表现，因此考虑真性动脉瘤可能，故选择单纯弹簧圈栓塞。
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